N.N. Priorov Journal of Traumatology and OrthopedicsN.N. Priorov Journal of Traumatology and OrthopedicsВестник травматологии и ортопедии им. Н.Н. Приорова0869-86782658-6738Eco-Vector11182310.17816/vto111823Clinical case reportsКлинические случаиResearch ArticleExperience of successful treatment of a patient with chronic non-bacterial osteomyelitis (clinical case)Опыт успешного лечения пациента с хроническим небактериальным остеомиелитом (клинический случай)TairovGazinur N.ТаировГазинур Наильевич
Russian Federation

Post-Graduate Student, Traumatologist-Orthopedist

аспирант, врач — травматолог-ортопед

Gazinur.vezunchik@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-9981-47628523-5018ToptyginaAnna P.ТоптыгинаАнна Павловна
Russian Federation

MD, Dr. Sci. (Med.), Immunologist-Allergologist, Head of the Laboratory of Cytokines

д.м.н., врач — иммунолог-аллерголог, руководитель лаборатории цитокинов

toptyginaanna@rambler.ruhttps://orcid.org/0000-0002-1078-97258324-2383OchkurenkoAlexander A.ОчкуренкоАлександр Алексеевич
Russian Federation

MD, Dr. Sci. (Med.), Professor, Traumatologist-Orthopedist

д.м.н., профессор, врач — травматолог-ортопед

cito-omo@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-0039-21184329-4720BuklemishevYuriy V.БуклемишевЮрий Витальевич
Russian Federation

MD, Traumatologist-Orthopedist

врач — травматолог-ортопед

buklemishev@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-3135-93615943-3689KarpovIgor N.КарповИгорь Николаевич
Russian Federation

MD, Cand. Sci. (Med.), Radiologist

к.м.н., врач-рентгенолог

igoukarpoff@mail.ruPriorov National Medical Research Center of Traumatology and OrthopedicsНациональный медицинский исследовательский центр травматологии и ортопедии им. Н.Н. ПриороваG.N. Gabrichevsky Research Institute for Epidemiology and MicrobiologyМосковский научно-исследовательский институт эпидемиологии и микробиологии им. Г.Н. Габричевского15032023151220222944034111110202212032023Copyright ©; 2022, Eco-VectorCopyright ©; 2022, Эко-Вектор2022Eco-VectorЭко-Векторhttps://journals.eco-vector.com/0869-8678/article/view/111823

BACKGROUND: Chronic nonbacterial osteomyelitis is a rare autoinflammatory bone disease with periods of relapses and remissions. No etiotropic therapy, diagnostic and treatment standards exist, patients are observed by rheumatologists, immunologists, and orthopedist. They receive symptomatic, anti-inflammatory treatment, broad-spectrum antibiotics, immunosuppressants to control inflammation, which helps to prevent new or to reduce existing pathological foci.

CLINICAL CASE DESCRIPTION: This article describes the effect of immune therapy and osteotropic treatment with zoledronic acid combination in a patient with chronic non-bacterial osteomyelitis. In a clinical observation involving comprehensive examination, including radiological (radiography, computed tomography and magnetic resonance imaging) and laboratory methods, a positive outcome was achieved using conservative methods of treatment in a patient with chronic non-bacterial sternum osteomyelitis.

CONCLUSION: Thus, a combination of bisphosphonates and immunotherapy may be promising in the treatment of chronic non-bacterial osteomyelitis. However, it is unknown as to how long the remission will last and what treatment program is necessary for the final disease resolution.

Хронический небактериальный остеомиелит — редкое аутовоспалительное заболевание костей, протекающее с периодами обострений и ремиссий. Этиотропной терапии, стандартов диагностики и лечения не разработано, пациенты наблюдаются у ревматологов, иммунологов, ортопедов, им проводят симптоматическое, противовоспалительное лечение, назначают антибиотики широкого спектра действия, иммунодепресcанты для купирования воспаления, что способствует предупреждению новых или уменьшению существующих патологических очагов.

В данной статье описано влияние комбинации иммунной терапии и остеотропного лечения золедроновой кислотой у пациента с хроническим небактериальным остеомиелитом. В клиническом наблюдении с применением всестороннего обследования, включая лучевые (рентгенография, компьютерная и магнитно-резонансная томография), лабораторные методы, достигнут положительный исход при использовании консервативных методов у пациента с хроническим небактериальным остеомиелитом грудины с помощью иммунотерапии и остеотропного лечения.

Таким образом, в лечении хронического небактериального остеомиелита может быть перспективна комбинация бисфосфонатов и иммунотерапии. Однако неизвестно, какова будет длительность ремиссии и какая программа лечения необходима для окончательного разрешения заболевания.

chronic non-bacterial osteomyelitisbisphosphonateszoledronic acidimmunotherapyхронический небактериальный остеомиелитбисфосфонатызоледроновая кислотаиммунотерапияZhao DY, McCann L, Hahn G, Hedrich CM. Chronic nonbacterial osteomyelitis (CNO) and chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). J Transl Autoimmun. 2021;4:100095. doi: 10.1016/j.jtauto.2021.100095Zhao D.Y., McCann L., Hahn G., Hedrich C.M. Chronic nonbacterial osteomyelitis (CNO) and chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) // J Transl Autoimmun. 2021. Vol. 4. N 100095. doi: 10.1016/j.jtauto.2021.100095 Дата публикации: 20.03.2021. Режим доступа: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC8040271/Buch K, Thuesen ACB, Brøns C, Schwarz P. Chronic Non-bacterial Osteomyelitis: A Review. Calcif Tissue Int. 2019;104(5):544–553. doi: 10.1007/s00223-018-0495-0Buch K., Thuesen A.C.B, Brøns C., Schwarz P. Chronic Non-bacterial Osteomyelitis: A Review // Calcif Tissue Int. 2019. Vol. 104, N 5. P. 544–553. doi: 10.1007/s00223-018-0495-0Girschick H, Finetti M, Orlando F, et al. The multifaceted presentation of chronic recurrent multifocal osteomyelitis: a series of 486 cases from the Eurofever international registry Rheumatology (Oxford). 2018;57(7):1203–1211. doi: 10.1093/rheumatology/key058Girschick H., Finetti M., Orlando F., et al. The multifaceted presentation of chronic recurrent multifocal osteomyelitis: a series of 486 cases from the Eurofever international registry // Rheumatology (Oxford). 2018. Vol. 57, N 7. P. 1203–1211. doi: 10.1093/rheumatology/key058 [published correction appears in: Rheumatology (Oxford). 2018. Vol. 57, N 8. Р. 1504].Ferguson PJ, Sandu M. Current understanding of the pathogenesis and management of chronic recurrent multifocal osteomyelitis. Curr Rheumatol Rep. 2012;14(2):130–141. doi: 10.1007/s11926-012-0239-5Ferguson P.J., Sandu M. Current understanding of the pathogenesis and management of chronic recurrent multifocal osteomyelitis // Curr Rheumatol Rep. 2012. Vol. 14, N 2. P. 130–141. doi: 10.1007/s11926-012-0239-5Hedrich CM, Hofmann SR, Pablik J, et al. Autoinflammatory bone disorders with special focus on chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). Pediatr Rheumatol Online J. 2013;11(1):47. doi: 10.1186/1546-0096-11-47Hedrich C.M., Hofmann S.R., Pablik J., et al. Autoinflammatory bone disorders with special focus on chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) // Pediatr Rheumatol Online J. 2013. Vol. 11, N 1. P. 47. doi: 10.1186/1546-0096-11-47 Дата публикации: 23.12.2013. Режим доступа: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3881012/Hofmann SR, Schnabel A, Rösen-Wolff A, et al. Chronic Nonbacterial Osteomyelitis: Pathophysiological Concepts and Current Treatment Strategies. J Rheumatol. 2016;43(11):1956–1964. doi: 10.3899/jrheum.160256Hofmann S.R., Schnabel A., Rösen-Wolff A., et al. Chronic Nonbacterial Osteomyelitis: Pathophysiological Concepts and Current Treatment Strategies // J Rheumatol. 2016. Vol. 43, N 11. P. 1956–1964. doi: 10.3899/jrheum.160256Schnabel A, Range U, Hahn G, et al. Unexpectedly high incidences of chronic non-bacterial as compared to bacterial osteomyelitis in children. Rheumatol Int. 2016;36(12):1737–1745. doi: 10.1007/s00296-016-3572-6Schnabel A., Range U., Hahn G., et al. Unexpectedly high incidences of chronic non-bacterial as compared to bacterial osteomyelitis in children // Rheumatol Int. 2016. Vol. 36, N 12. P. 1737–1745. doi: 10.1007/s00296-016-3572-6Berezhnyi AP, Ochkurenko AA. Conservative treatment of chronic recurrent multifocal osteomyelitis in children. N.N. Priorov Journal of Traumatology and Orthopedics. 1998;5(1):37–43. (In Russ). doi: 10.17816/vto104392Бережный А.П., Очкуренко А.А. Консервативное лечение хронического рецидивирующего многоочагового остеомиелита у детей // Вестник травматологии и ортопедии им. Н.Н. Приорова. 1998. Т. 5, № 1. С. 37–43. doi: 10.17816/vto104392Ochkurenko AA. On the issue of the effectiveness of hormonal and nonsteroidal anti-inflammatory therapy in the treatment of chronic recurrent multifocal osteomyelitis. Proceedings of the scientific session of the Russian Academy of Postgraduate Education dedicated to the 850th anniversary of Moscow. Issue 2. Moscow, 1997. P. 171–172. (In Russ).Очкуренко А.А. К вопросу об эффективности гормональной и нестероидной противовоспалительной терапии в лечении хронического рецидивирующего многоочагового остеомиелита // Материалы научной сессии РМАПО, посвященной 850-летию Москвы. Выпуск 2. Москва, 1997. С. 171–172.Petukhova V, Mushkin A, Kostik M. Bisphosphonate treatment in the bone disorders in children: a systematic review. Medical alliance. 2021:9(3):59–70. (In Russ). doi: 10.36422/23076348-2021-9-3-59-70Петухова В.В., Мушкин А.Ю., Костик М.М. Применение бисфосфонатов при костной патологии у детей (систематический обзор) // Медицинский альянс. 2021. Т. 9, № 3. С. 59–70. doi: 10.36422/23076348-2021-9-3-59-70Miettunen PM, Wei X, Kaura D, et al. Dramatic pain relief and resolution of bone inflammation following pamidronate in 9 pediatric patients with persistent chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). Pediatr Rheumatol Online J. 2009;7:2. doi: 10.1186/1546-0096-7-2Miettunen P.M., Wei X., Kaura D., et al. Dramatic pain relief and resolution of bone inflammation following pamidronate in 9 pediatric patients with persistent chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) // Pediatr Rheumatol Online J. 2009. Vol. 7. N 2. doi: 10.1186/1546-0096-7-2 Дата публикации: 12.01.2009. Режим доступа: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC2631594/Morbach H, Stenzel M, Girschick HJ. Bisphosphonate treatment for patients with chronic nonbacterial osteomyelitis. Nat Clin Pract Rheumatol. 2008;4(11):570–571. doi: 10.1038/ncprheum0908Morbach H., Stenzel M., Girschick H.J. Bisphosphonate treatment for patients with chronic nonbacterial osteomyelitis // Nat Clin Pract Rheumatol. 2008. Vol. 4, N 11. P. 570–571. doi: 10.1038/ncprheum0908Yamashita K, Calderaro C, Labianca L, et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) involving spine: A case report and literature review. J Orthop Sci. 2021;26(2):300–305. doi: 10.1016/j.jos.2018.06.015Yamashita K., Calderaro C., Labianca L., et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) involving spine: A case report and literature review // J Orthop Sci. 2021. Vol. 26, N 2. P. 300–305. doi: 10.1016/j.jos.2018.06.015Zhao Y, Chauvin NA, Jaramillo D, Burnham JM. Aggressive Therapy Reduces Disease Activity without Skeletal Damage Progression in Chronic Nonbacterial Osteomyelitis. J Rheumatol. 2015;42(7):1245–1251. doi: 10.3899/jrheum.141138Zhao Y., Chauvin N.A., Jaramillo D., Burnham J.M. Aggressive Therapy Reduces Disease Activity without Skeletal Damage Progression in Chronic Nonbacterial Osteomyelitis // J Rheumatol. 2015. Vol. 42, N 7. P. 1245–1251. doi: 10.3899/jrheum.141138Hofmann C, Wurm M, Schwarz T, et al. A standardized clinical and radiological follow-up of patients with chronic non-bacterial osteomyelitis treated with pamidronate. Clin Exp Rheumatol. 2014;32(4):604–609.Hofmann C., Wurm M., Schwarz T., et al. A standardized clinical and radiological follow-up of patients with chronic non-bacterial osteomyelitis treated with pamidronate // Clin Exp Rheumatol. 2014. Vol. 32, N 4. P. 604–609.Tsiskarashvili AV, Rodionova SS, Mironov SP, et al. Dynamics of bone tissue metabolism in the complex treatment of chronic posttraumatic osteomyelitis of long bones. N.N. Priorov Journal of Traumatology and Orthopedics. 2020;27(4):53–64. (In Russ). doi: 10.17816/vto52895Цискарашвили А.В., Родионова С.С., Миронов С.П., и др. Динамика метаболического состояния костной ткани при комплексном лечении хронического посттравматического остеомиелита длинных костей // Вестник травматологии и ортопедии им. Н.Н. Приорова. 2020. Т. 27, № 4. C. 53–64. doi: 10.17816/vto52895Hedrich CM, Morbach H, Reiser C, Girschick HJ. New Insights into Adult and Paediatric Chronic Non-bacterial Osteomyelitis CNO. Curr Rheumatol Rep. 2020;22(9):52. doi: 10.1007/s11926-020-00928-1Hedrich C.M., Morbach H., Reiser C., Girschick H.J. New Insights into Adult and Paediatric Chronic Non-bacterial Osteomyelitis CNO // Curr Rheumatol Rep. 2020. Vol. 22, N 9. P. 52. doi: 10.1007/s11926-020-00928-1 Дата публикации: 23.07.2020. Режим доступа: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC7378119/Hofmann SR, Kapplusch F, Mäbert K, Hedrich CM. The molecular pathophysiology of chronic non-bacterial osteomyelitis (CNO)-a systematic review. Mol Cell Pediatr. 2017;4(1):7. doi: 10.1186/s40348-017-0073-yHofmann S.R., Kapplusch F., Mäbert K., Hedrich C.M. The molecular pathophysiology of chronic non-bacterial osteomyelitis (CNO)-a systematic review // Mol Cell Pediatr. 2017. Vol. 4, N 1. P. 7. doi: 10.1186/s40348-017-0073-yHofmann SR, Kapplusch F, Girschick HJ, et al. Chronic Recurrent Multifocal Osteomyelitis (CRMO): Presentation, Pathogenesis, and Treatment. Curr Osteoporos Rep. 2017;15(6):542–554. doi: 10.1007/s11914-017-0405-9Hofmann S.R., Kapplusch F., Girschick H.J., et al. Chronic Recurrent Multifocal Osteomyelitis (CRMO): Presentation, Pathogenesis, and Treatment // Curr Osteoporos Rep. 2017. Vol. 15, N 6. P. 542–554. doi: 10.1007/s11914-017-0405-9