Enchondromas of the hand in children: current concepts in etiopathogenesis, diagnosis, and treatment: a review

Cover Page


Cite item

Full Text

Open Access Open Access
Restricted Access Access granted
Restricted Access Subscription or Fee Access

Abstract

The prevalence of benign bone tumors among pediatric patients highlights the relevance of such investigations for orthopedic practice. This article focuses on hand enchondromas in children. Despite the relative frequency of this condition, the lack of clinical guidelines for this disease area underscores the relevance of the publication. A total of 69 full-text articles were selected from 387 sources identified through searches in CyberLeninka, eLibrary, PubMed, and Scopus from 1990 to 2023. This review presents current views on the etiopathogenesis, diagnostic and therapeutic challenges, and prognosis of hand enchondromas in children. Radiography and computed tomography are the primary diagnostic methods for hand enchondromas. Histological verification of diagnosis is mandatory. Particular attention should be given to surgical treatment strategies, including the optimal timing and extent of intervention, selection of grafting material, risk factors, and frequency of recurrence. The scientific data analysis enabled the systematization of data on the etiopathogenesis of hand enchondromas, identification of diagnostic priorities, clarification of diagnostic and differential diagnostic criteria, and refinement of approaches to treatment strategy and methods. The choice of treatment strategy, including the method and timing of intervention, should be individualized, taking into account tumor localization and histogenesis, as well as any additional diagnostic findings and the risk of complications. In recent years, specialists have tended to favor early surgical intervention over wait-and-see approaches, with the choice between autograft and allograft being determined by the clinical context. Autografts are considered the gold standard; however, the use of allografts for restoring the structural and functional integrity of bone in cases of injury is a reasonable and well-substantiated alternative, even in the light of the high risks of donor site morbidity. Such decisions should be made collaboratively, considering the opinions of the involved specialists, including orthopedic oncologists, radiologists, pathologists, and rehabilitation physicians.

Full Text

Введение

Распространенность доброкачественных опухолей кисти у пациентов детского возраста определяет актуальность их изучения врачами-ортопедами. В детской ортопедии опухолевые и опухолеподобные заболевания встречают с частотой 3,5–8,2% среди всех патологий кисти [1–3]. При этом у детей в структуре опухолей кисти энхондромы лидируют, и на их долю приходится 10–27% всех доброкачественных новообразований данной локализации [3, 4]. Энхондромы могут быть одиночными (солитарные) и множественными — при болезни Олье [1, 5, 6], синдроме Маффуччи [6, 7] в сочетании с другими аномалиями развития органов и систем. Клиническую картину множественных энхондром кисти, как правило, характеризуют укорочение и многоплоскостная деформация костей, особенно фаланг пальцев [3, 5, 8]. До 40–60% диагнозов солитарных энхондром приходится на «случайные» рентгенологические находки, в частности, выявляемые при патологическом переломе [9–11]. Длительное отсутствие жалоб и клинических проявлений у пациента можно объяснить медленным ростом опухоли [8, 12].

Несмотря на частоту встречаемости энхондром у детей и большое количество научных публикаций, посвященных данной тематике, в настоящее время отсутствуют критерии выбора метода и срока реализации оперативного лечения, вида фиксации, применения адъювантных веществ, выбора костнопластического материала для замещения дефекта после резекции опухоли. Отдельного внимания заслуживает выбор тактики ведения пациентов при патологическом переломе на фоне энхондромы [2, 6, 12]. Актуальные клинические рекомендации относительно правил ведения данной нозологии отсутствуют.

Цель статьи — провести анализ и систематизировать данные отечественной и зарубежной литературы, посвященной вопросам этиопатогенеза, классификаций, диагностики и лечения энхондром кисти у детей.

В базах данных электронных информационных ресурсов CyberLeninka, PubMed, Scopus, eLibrary проведен поиск публикаций на русском, английском и французском языках по следующим ключевым словам: энхондрома кисти, этиология, диагностика, лечение. Глубина поиска составила с 1990 по 2023 г., получено 387 статей. Для анализа было отобрано 69 полнотекстовых рукописей, после исключения дублирующих публикаций и описания клинических случаев.

Распространенность и этиопатогенез

Энхондрома — это доброкачественное внутрикостное новообразование, состоящее из гиалинового хряща. Энхондромы мелких костей кистей и стоп характеризует формирование долек из дифференцированных хондроцитов с крупными ядрами, с участками обызвествления и формирования фокусов миксоидных изменений гиалинового хрящевого матрикса, с возможным разрушением кортикального слоя, но без признаков инвазии в окружающие ткани [13]. Частота встречаемости энхондром составляет от 10 до 27% в структуре доброкачественных образований кисти [13–15]. Наиболее часто эту опухоль диагностируют в течение первого-четвертого десятилетий жизни, без существенного различия по частоте у мужчин и женщин [1, 13, 16]. Значительная доля случаев бессимптомного течения энхондром не позволяет оценить истинную частоту встречаемости.

Наиболее частая локализация энхондром — короткие трубчатые кости кистей и стоп [1, 17, 18]: проксимальные и средние фаланги пальцев, особенно IV и V пальцев — 70% [6, 9, 18]; пястные кости — 30% [1, 3, 6]. Такое распределение энхондром среди различных костей и областей скелета отмечено еще в 1940-х годах [19].

У пациентов детского возраста развитие энхондром обычно начинается в метадиафизах пястных костей и фаланг пальцев из сохранившихся зачатков пластинок роста с пролиферацией и формированием очагов гипертрофии хрящевой ткани, сохраняющихся на протяжении всей жизни [6]. В 2019 г. S. Miwa и соавт. [12] сформулировали предположение об особенностях этиопатогенеза энхондром кисти. Дифференциация кисти с появлением зачатков трубчатых костей (пястных костей, фаланг пальцев) происходит с 33-го по 54-й день внутриутробного развития. Лучи пальцев становятся заметными уже на 41-й день внутриутробного развития, а разделение дистальной, средней, проксимальной фаланг и пястной кости завершается к 54-му дню внутриутробного развития. Последовательное возникновение множественных энхондромных поражений на одном и том же луче пальца в исследуемых случаях позволило авторам предположить, что возникновение поражений предшествует разделению костей кисти [12, 19]. По мнению авторов [12, 19], основанному на результатах генетических исследований, формирование опухоли зависит, в частности, от гена PTPN11, расположенного на длинном плече 12-й хромосомы в локусе 12q24.13. Данный ген кодирует тирозиновую фосфатазу (белок SHP2), которая принимает участие в реализации сигнального пути, регулирующего клеточный цикл, дифференцировку, миграцию и апоптоз клеток в эмбриональном и постнатальном периодах развития. Мутации в данном гене ассоциированы с онкогенной трансформацией клеток и процессом канцерогенеза [12, 19, 20].

Классификация и клиническая картина энхондром кисти

Унифицированная (клинико-рентгенологическая) классификация энхондром кисти в настоящее время отсутствует. На сегодняшний день актуальна рентгенологическая классификация энхондром кисти, отражающая локализацию, форму, тип опухоли (рис. 1). Наиболее распространенные варианты энхондромы: по типу — моноцентрическая I (A), по форме — не расширяющая II (A), по локализации — центральная III (А) [21, 22].

 

Рис. 1. Классификация энхондром кисти Хассельгрена. I: Тип опухоли: моноцентрическая (А), полицентрическая (В) и гигантская (С); II: Форма опухоли: нерасширяющая (А), расширяющая/распространяющаяся (В); III: Локализация опухоли: центральная (А), эксцентрическая (В), ассоциированная (С). © Orman O. и соавт., 2022. Распространяется на условиях лицензии CC BY-NC 4.0. Источник: заимствовано из [DOI: 10.14744/SEMB.2022.00483].

 

Начальную стадию развития энхондромы характеризируют медленный рост и отсутствие клинической симптоматики. Неспецифической жалобой может быть болевой синдром разной степени выраженности, который встречают у одной трети пациентов [15, 17, 18].

Диагностика энхондром кисти

Первый этап диагностики — осмотр и пальпаторное обследование кисти и запястья, во время которого осуществляют оценку амплитуды активных и пассивных движений в межфаланговых и пястно-фаланговых суставах, наличие угловых и торсионных деформаций фаланг кисти [5, 7, 12]. Клиническими проявлениями энхондромы дистальных фаланг могут быть деформации ногтевой пластины, повреждение сухожилия разгибателя пальца на фоне патологического перелома с последующим формированием молоткообразной деформации пальца. Это обусловливает ограничение активного разгибания дистального межфалангового сустава [23, 24]. Клиническим проявлением может быть нарушение активного сгибания в дистальном межфаланговом суставе, что связано с разрушением энхондромой кортикального слоя дистальной фаланги с ладонной стороны и повреждением сухожилия глубокого сгибателя пальца [25–27].

Основной метод инструментального обследования при первичном обращении пациента по поводу травмы кисти, болевого синдрома и деформации пальцев — рентгенография в двух стандартных проекциях (переднезадней и боковой). При подозрении на новообразование дополнительно осуществляют рентгенографию в косой проекции [15, 18]. Рентгенологические признаки энхондромы в трубчатых костях кисти можно определить в метафизе, диафизе или эпифизе, в отдельных случаях тотально замещать всю фалангу.

На рентгенограммах можно определить внутрикостное расположение патологического очага в виде гомогенного просветления неправильной округлой или овальной формы с полицикличными контурами, четко отграниченного от неизмененной кости. На фоне просветления определяют единичные тени, имеющие форму так называемых «колец» и «арок», соответствующих участкам обызвествления хряща. В некоторых случаях участки обызвествленного хряща в деформированной короткой трубчатой кости кисти окружены минимальным склеротическим ободком, а кортикальный слой истончен. Контур эндоста на уровне энхондромы обычно ровный, однако возможна незначительная его деформация. При наличии патологического перелома на фоне энхондромы выявляют нарушение целостности истонченного кортикального слоя. Редко выявляют внутрисуставное поражение или вовлечение мягких тканей [28–30]. Компьютерная томография не только более точно визуализирует признаки истончения и нарушения целостности кортикального слоя, но и позволяет изучить дольчатую структуру новообразования [31].

Магнитно-резонансная томография (МРТ) дополняет информацию, полученную при исследованиях рентгенографии и компьютерной томографии. МРТ-диагностика важна для дифференциальной диагностики со злокачественными новообразованиями хрящевой природы — хондросаркомами [31–33]. На Т1-взвешенных МРТ-изображениях можно увидеть характерный признак энхондромы — снижение плотности костной ткани, а на Т2-взвешенных изображениях — повышение плотности с интенсивным сигналом. Определяют дольчатую структуру новообразования [34, 35]. Значимый диагностический критерий отличия энхондром от хондросарком — наличие очагов повышенной интенсивности сигнала на T1-взвешенных изображениях у хондросарком [31, 35]. Кроме того, по данным L. Janzen и соавт. [32] и L. Fayad и соавт. [33], МРТ позволяет визуализировать перитуморозный отек костного мозга и трабекулярный отек прилежащих отделов губчатого костного вещества, характерные для злокачественных опухолей, в том числе и для хондросарком (количество наблюдений у L. Janzen составило 13, а у L. Fayad 6 из 7 случаев хондросарком). Проспективных исследований с достаточным количеством наблюдений, подтверждающих достоверность указанных диагностических критериев, не было найдено в доступной отечественной и зарубежной научной литературе.

Дополнительно для дифференциальной диагностики энхондромы и хондросаркомы возможно применение внутривенного контрастирования препаратами гадолиния. Об этом сообщают İ. Büyükceran и соавт. [30] и M. Geirnaerdt [36], выявившие арочное усиление МРТ-сигнала при хондросаркомах. При этом другие авторы [34, 35] не подтвердили диагностическую значимость контрастного усиления, в сравнении со стандартной МРТ. В диагностике энхондром МРТ не приоритетный метод исследования, но в комбинации с другими методами позволяет более достоверно и эффективно осуществлять оценку патологического процесса, особенно при необходимости дифференциальной диагностики со злокачественным процессом.

Обязательный метод диагностики энхондром — гистологическое исследование биопсийного (операционного) материала, получаемого кюретажем при хирургическом лечении, а если на этапе клинико-лучевой диагностики возникла необходимость дифференцирования с «атипичной хрящевой опухолью/хондросаркомой G1» (низкой степени злокачественности), то применяют метод открытой или инцизионной биопсии [37]. Макроскопически у энхондром следующий вид: участки полупрозрачного гиалинового хряща дольчатой архитектоники, серовато-белого цвета с желтоватыми или коричнево-желтоватыми вкраплениями участков обызвествления межуточного вещества. В кортикальном слое могут быть выявлены участки «вздутия» серого цвета при поднадкостничном выделении [13, 29].

При гистологическом исследовании опухоль может иметь мультицентрическое дольчатое строение, с расположением долек в костномозговой полости и отдельно от главного очага поражения, без признаков деструкции в самих дольках. Дольки хряща представлены группами зрелых хондроцитов, расположенных в лакунах и разделенных солидным гиалиновым хрящевым матриксом, с умеренным количеством миксоидных изменений. Клетки опухоли преимущественно распределены дискретно, но могут выявлять и гиперклеточные участки [6, 38]. Для энхондром мелких костей свойственна многоклеточность. При этом клетки одинаковые, округлой формы, с плотными крупными ядрами правильной формы, с небольшим количеством митотических фигур [13, 39]. Часто встречаются двуядерные хондроциты. Возможно выявление участков деструкции кортикального слоя, отсутствие признаков инвазии опухоли в костномозговую полость и межтрабекулярные пространства предсуществующей кости (рис. 2) [40, 41].

 

Рис. 2. Энхондрома. Дольки гиалинового хряща с тонкой оболочкой из фиброзной ткани, окружающей дольки. Окрашивание гематоксилином и эозином, увеличение ×50. © Academy of Medical Sciences, Romanian Academy Publishing House, Bucharest, 2022. Распространяется на условиях лицензии CC BY-NC-SA 4.0. Источник: заимствовано из [DOI: 10.47162/RJME.63.4.04].

 

Иногда в клетках энхондромы, как и «атипичной хрящевой опухоли/хондросаркомы G1», могут быть выявлены ядерный полиморфизм и гиперхромия ядер с глыбчатым распределением хроматина и выраженными ядрышками, что затрудняет гистологическую диагностику [37, 42]. В данных случаях следует учитывать наличие или отсутствие других гистологических признаков, характерных для «атипичной хрящевой опухоли/хондросаркомы G1»: большая клеточность и большее количество двуядерных клеток, наличие признаков клеточного атипизма в клетках и инвазия в костномозговую полость с внедрением опухоли в пространства между прилежащими структурами губчатой кости, а также формирование деструктивных изменений в виде фокусов эрозий эндоста и небольших фокусов некроза с утратой ядерной окраски [13]. При необходимости для дифференциальной диагностики используют метод иммуногистохимического исследования. При исследовании биоптатов для энхондром характерна экспрессия маркера S-100 протеина, как и в случаях других опухолей хрящевой ткани. Экспрессию маркера AMCR (альфа-метилацил-КоА-рацемаза) выявляют в 88,9% случаев исследования энхондром, а экспрессия белка периостина в большинстве случаев характерна для «атипичной хрящевой опухоли/хондросаркомы G1» [13, 29, 43, 44]. Учитывая отсутствие специфичности данного метода исследования для диагностики энхондром, его результаты следует интерпретировать в совокупности с данными развернутого клинического анамнеза, результатами рентгенологических методов исследования и гистологического исследования.

В качестве дополнительного метода дифференциальной диагностики опухолей хрящевой ткани может служить молекулярно-генетическое исследование. По данным результатов многоцентрового исследования важные диагностические критерии — выявляемые соматические гетерозиготные точечные мутации генов IDH1 (изоцитратдегидрогеназа 1) или, в редких случаях, IDH2. Мутации в данных генах обусловливают изменение нормального метаболизма в клетках, что способствует неконтролируемому росту хрящевой ткани, нарушению их дифференцировки и образованию энхондром. Наличие данных мутаций выявлено у 81% пациентов с болезнью Олье и у 77% пациентов с синдромом Маффуччи. Мутации генов IDH1 и IDH2 также были обнаружены и в одиночных центральных и периостальных энхондромах и хондросаркомах. При этом соматические гетерозиготные мутации IDH1 (R132C и R132H) или IDH2 (R172S) в 87% случаев связаны с формированием энхондром, а в 70% — могут быть причиной развития спиноцеллюлярных гемангиом — доброкачественных сосудистых опухолей [45].

Лечение

При выборе тактики лечения пациентов с энхондромами некоторые авторы рекомендуют динамическое наблюдение за солитарными энхондромами при отсутствии клинических проявлений (болевой синдром, отек, деформация, функциональные ограничения кисти) несмотря на установленный диагноз [14, 46–48]. Данный подход может привести к поздней гистологической верификации диагноза и, как следствие, к осложнениям (патологическому перелому), позднему оперативному вмешательству с большей травматизацией тканей и увеличению продолжительности реабилитационного периода [1, 3, 12].

Хирургическое лечение позволяет обеспечить не только механическую стабильность кости, снизить риск развития патологических переломов и устранить клинические симптомы, но и провести точную морфологическую идентификацию патологического процесса [15, 49]. Помимо этого, выбор хирургического метода лечения обоснован риском злокачественной трансформации энходром в 4% случаев [3, 46, 50]. По данным Adam A. Sasson [2], A. Kadar и соавт. [3], злокачественная трансформация энхондром происходит от 0,4% в детском возрасте и до 5% у взрослых пациентов. При этом происходят дедифференцировка и озлокачествление клеток хондромы при каждом последующем рецидиве после выполненного хирургического лечения [45, 51, 52].

Стандартный метод хирургического лечения — изолированная внутрикостная резекция опухоли или в сочетании с одномоментной костной пластикой [49, 54]. Помимо этого, интраоперационная резекция может быть дополнена криоабляцией или химическим прижиганием ложа резецированной опухоли [2, 47, 54], а также прижиганием с помощью высокоскоростного бора [50, 55, 56]. Адъювантное лечение энхондром нецелесообразно [1, 2, 57].

Вопрос о подходах к оперативному лечению энхондром, осложненных патологическим переломом, остается дискутабельным:

  • раннее хирургическое лечение энхондромы;
  • отсроченное хирургическое лечение энхондромы.

Пример раннего хирургического лечения представлен на рис. 3, а (пациент с патологическим переломом проксимальной фаланги IV пальца на фоне энхондромы). Рентгенологически в центральной части проксимальной фаланги IV пальца отмечено разрежение костной ткани с истончением кортикального слоя и нарушением его целостности с двух сторон. Выполнено оперативное лечение (рис. 3, b) — кюретаж энхондромы с замещением дефекта аутотрансплантатом из гребня подвздошной кости с фиксацией пластиной, винтами.

 

Рис. 3. Пациент 17 лет со смещенным патологическим переломом проксимальной фаланги. © Çapkin S. и соавт., 2020. Распространяется на условиях лицензии CC BY-NC 4.0. Источник: заимствовано из [DOI: 10.7759/cureus.7497].

 

Тактика раннего хирургического лечения позволяет сократить сроки нетрудоспособности, обеспечить раннюю гистологическую верификацию патологического образования и снизить риск консолидации в порочном положении. Однако существует риск развития осложнений в виде вторичного смещения фрагментов, несостоятельности металлоконструкции, миграции костнопластического материала в мягкие ткани [2, 46, 58].

В настоящее время проходят споры о материалах для замещения дефекта кости после иссечения энхондромы [14, 18, 51]. Аутогенная костная пластика демонстрирует лучшие результаты восстановления кости. Однако нельзя исключить возможность развития осложнений в донорском участке (зона забора аутокости) — формирование гематомы, развитие воспаления на фоне инфицирования, болевой синдром, парестезии [19, 58].

Наиболее частая локализация изъятия аутокости для формирования костного трансплантата — гребень подвздошной кости и/или дистальный метафиз лучевой кости. Согласно результатам клинических и рентгенологических исследований O. Orman и соавт. [21], разница между сроками восстановления костного дефекта и перестройки костного аутотрансплантата в области замещения дефекта после удаления энхондромы фаланги отсутствует при использовании аутокости из гребня подвздошной кости или дистального метафиза лучевой кости. Однако использование костного аутотрансплантата из гребня подвздошной кости сопровождают увеличением срока пребывания в стационаре по причине сохранения выраженного болевого синдрома [21]. В своем исследовании A. Teache и соавт. [60] выявили уменьшение сроков сохранения болевого синдрома в 1,5 раза у пациентов детского возраста при использовании аутотрансплантата из дистального метафиза лучевой кости, вне зависимости от протокола купирования боли, в сравнении с продолжительностью болевого синдрома при использовании аутотрансплантата из гребня подвздошной кости.

Сторонники аллогенной костной пластики объясняют свой выбор тем, что использование данного вида костнопластического материала исключает дополнительную травматизацию пациента, что особенно значимо для пациентов детского возраста [3, 61]. Кроме того, это позволяет уменьшить время оперативного вмешательства и пребывания пациента в стационаре [62].

Сравнительный анализ перестройки ауто- и аллотрансплантатов при замещении костного дефекта после экскохлеации энхондром показал, что перестройка происходит в 100% случаев, вне зависимости от вида трансплантата [53, 54]. Не выявлено существенных различий в сроках восстановления кости при использовании ауто-, аллотрансплантата или искусственных заменителей кости [1, 2, 63]. Кроме того, в публикациях по результатам рандомизированных исследований по данному вопросу отмечено, что выбор костнопластического материала может быть обусловлен предпочтениями оперирующего хирурга [17, 41, 64]. Выбор между аутокостью и аллокостью зависит от клинического контекста. Аутокость остается «золотым стандартом», но аллокость, в том числе с адъювантами — разумная альтернатива при высоких рисках донорской морбидности.

В качестве костнопластического материала используют синтетические заменители костной ткани на основе фосфата и сульфата кальция. Недостатки данных материалов: замедленная интеграция, возможная реакция организма реципиента на инородное тело, неполное замещение дефекта костной ткани и недостаточная механическая прочность [54]. S.Y. Lin и соавт. (2013) описывают эффективность использования костного цемента при патологическом переломе фаланги на фоне энхондромы, с ранним восстановлением функции кисти и трудоспособности пациента, а также отсутствием необходимости применения внутренних и внешних методов фиксации [65]. При этом М. Yasuda и соавт. [61] отмечали, что использование костного цемента при патологическом переломе фаланги на фоне энхондромы может приводить к частичной абсорбции материала, неправильному сращению и, как следствие, повторному оперативному лечению в виде корригирующей остеотомии, которая неблагоприятно влияет на функцию кисти. Аналогичные осложнения при использовании костного цемента описывают H. Lu и соавт. [67] и рекомендуют его использование только при уникортикальных дефектах, чтобы избежать миграции костнопластического материала в мягкие ткани. Недостаток любого небиологического материала — отсутствие его кровоснабжения и возможности перестройки, а также необходимость полного удаления в случае инфицирования или рецидива новообразования [62, 66].

U. Joosten и соавт. [66] описали хорошие результаты при замещении костного дефекта гидроксиапатитом после удаления энхондромы, подтвержденные полной костной интеграцией материала в течение 6–8 нед. рентгенологически. A.A. Sasson и соавт. [2], основываясь на ретроспективном исследовании 1991–2008 гг., сделали выводы о полном восстановлении структурно-функциональных характеристик кисти, независимо от используемого костнопластического материала при хирургическом лечении энхондром у 96% пациентов.

В научных источниках представлены данные о независимости частоты рецидивов при данном виде патологии от вида используемого костнопластического материала [1, 3, 9, 17, 25, 68].

Заключение

Проведенный анализ литературы позволил систематизировать данные об этиопатогенезе энхондром кисти, определить приоритетность диагностических мероприятий, упорядочить данные о критериях диагностики и дифференциальной диагностики энхондром кисти, а также подходах к выбору тактики и способов лечения. Решение о выборе тактики лечения, способе и сроках лечения должно быть персонализированным и учитывать локализацию и гистогенез опухолевого процесса, а при необходимости, данные дополнительных методов исследования и риски развития осложнений.

В последние годы специалисты склоняются к раннему началу хирургического лечения, а не к выжидательной тактике, а выбор между аутокостью и аллокостью зависит от клинического контекста. Аутокость остается «золотым стандартом», но использование в целях восстановления структурно-функциональной целостности костей при повреждениях именно аллокости — разумная и обоснованная альтернатива даже с учетом высоких рисков донорской морбидности. Данное решение должно быть коллегиальным — с учетом мнения привлеченных специалистов (онкоортопеда, рентгенолога, патологоанатома, реабилитолога).

Дополнительная информация

Вклад авторов. И.А. Кирилова — разработка концепции, редактирование текста статьи; М.В. Дугинова — поиск и анализ литературы, подготовка текста статьи; Е.В. Губина — подготовка текста статьи, редактирование текста статьи; Л.А. Черданцева — анализ литературы, подготовка текста статьи, редактирование текста статьи. Все авторы одобрили версию для публикации, а также согласились нести ответственность за все аспекты работы, гарантируя надлежащее рассмотрение и решение вопросов, связанных с точностью и добросовестностью любой ее части.

Источники финансирования. Авторы заявляют об отсутствии внешнего финансирования при проведении исследования.

Раскрытие интересов. Авторы заявляют об отсутствии отношений, деятельности и интересов за последние три года, связанных с третьими лицами (коммерческими и некоммерческими), интересы которых могут быть затронуты содержанием статьи.

Оригинальность. При создании настоящей статьи авторы использовали ранее опубликованные сведения (тексты, иллюстрации и др.) в базах данных полнотекстовых публикаций сайтов CyberLeninka, еLibrary, PubMed, Scopus за период с 1990 по 2023 г. с целью проведения анализа и систематизации данных отечественной и зарубежной литературы, по вопросам этиопатогенеза, классификации, диагностики и лечения энхондром кисти у детей.

Доступ к данным. Все данные, полученные в настоящем исследовании, доступны в статье.

Генеративный искусственный интеллект. При создании настоящей статьи технологии генеративного искусственного интеллекта не использовали.

Рассмотрение и рецензирование. Настоящая работа подана в журнал в инициативном порядке и рассмотрена по обычной процедуре. В рецензировании участвовали два внутренних рецензента.

×

About the authors

Lilia A. Cherdantseva

Ya.L. Tsivyan Novosibirsk Research Institute of Traumatology and Orthopedics

Author for correspondence.
Email: cherdanceff@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-4729-3694
SPIN-code: 9409-0400

MD, PhD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, 17 Frunze st., Novosibirsk, 630091

Maria V. Duginova

Multidisciplinary Medical Center “Euromed”

Email: duginova.m@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-2352-3539
SPIN-code: 2615-4122

MD

Russian Federation, Novosibirsk

Elena V. Gubina

Center for New Medical Technologies in Koltsovo

Email: Egubina@niito.ru
ORCID iD: 0000-0002-2278-1421
SPIN-code: 2847-4563

MD, PhD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Novosibirsk

Irina A. Kirilova

Ya.L. Tsivyan Novosibirsk Research Institute of Traumatology and Orthopedics

Email: irinakirilova71@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-1911-9741
SPIN-code: 9482-9230

MD, PhD, Dr. Sci. (Medicine), Assistant Professor

Russian Federation, Novosibirsk

References

  1. Lubahn JD, Bachoura A. Enchondroma of the hand: evaluation and management. J Am Acad Orthop Surg. 2016;24(9):625–633. doi: 10.5435/JAAOS-D-15-00452
  2. Sasson AA, Fitz-Gibbon P, Harmsen WS, et al. Enchondromas of the hand: factors affecting recurrence, healing, motion, and malignant transformation. J Hand Surg. 2012;37(6):1229–1234. doi: 10.1016/j.jhsa.2012.03.019
  3. Kadar A, Kleinstern G, Morsy M, et al. Multiple enchondromas of the hand in children: long-term follow-up of mean 15.4 years. J Pediatr Orthop. 2018;38(10):543–548. doi: 10.1097/BPO.0000000000000869
  4. Davies AM, Shah A, Shah R, et al. Are the tubular bones of the hand really the commonest site for an enchondroma? Clin Radiol. 2020;75(7):533–537. doi: 10.1016/j.crad.2020.02.004 EDN: FDVRSY
  5. Silve C, Jüppner H. Ollier disease. Orphanet J Rare Dis. 2006;1:37. doi: 10.1186/1750-1172-1-37 EDN: SEWCNQ
  6. Gaulke R. The distribution of solitary enchondroma at the hand. J Hand Surg Eur Vol. 2002;27(5):444–445. doi: 10.1054/jhsb.2002.0826
  7. Prokopchuk O, Andres S, Becker K, et al. Maffucci syndrome and neoplasms: a case report and review of the literature. BMC Res Notes. 2016;9:126. doi: 10.1186/s13104-016-1913-x EDN: PYSYAA
  8. Jurik AG, Hansen BH, Weber K. Solitary enchondromas-diagnosis and surveillance. Radiologe. 2020;60(1):26–32. doi: 10.1007/s00117-020-00681-7 EDN: MQOOHT
  9. Żyluk A. Outcomes of surgery for enchondromas within the hand. Ortop Traumatol Rehabil. 2021;23(5):325–334. doi: 10.5604/01.3001.0015.4344 EDN: XDGJRP
  10. Kord A, Kravis B, Rsotami S, et al. Enchondroma protuberans of the hand: A case report. Radiol Case Rep. 2020;15(7):943–946. doi: 10.1016/j.radcr.2020.04.026 EDN: XJAVWF
  11. Lindfors N, Kukkonen E, Stenroos A, et al. Enchondromas of the hand: curettage with autogenous bone vs. bioactive glass S53P4 for void augmentation. In Vivo. 2022;36(3):1267–1273. doi: 10.21873/invivo.12826 EDN: ZMYSEZ
  12. Miwa S, Okamoto H, Yamada S, et al. Distribution of solitary and multiple enchondromas of the hand. In Vivo. 2019;33(6):2235–2240. doi: 10.21873/invivo.11728
  13. Solovyov YuN. Pathology of bone tumors: a practical guide. Moscow: Practical medicine; 2019. 272 p. (In Russ.)
  14. Andreas F, Mavrogenis AF, Panagopouls GN, et al. Tumors of the hand. Eur J Orthop Surg Traumatol. 2017;27(6):747–762. doi: 10.1007/s00590-017-1984-y EDN: LQGTAY
  15. Çapkin S, Cavit A, Yilmaz K, et al. Surgical treatment of solitary enchondromas of the hand. Cureus. 2020;12(4):e7497. doi: 10.7759/cureus.7497
  16. Gitelis S, Soorapanth C. Benign chondroid tumors. In: Orthopaedic knowledge update: musculoskeletal tumors. Rosemont, IL: American Academy of Orthopaedic Surgeons; 2002. P. 103–111.
  17. Zhou X, Zhao B, Keshav P, et al. The management and surgical intervention timing of enchondromas: A 10-year experience. Medicine. 2017;96(16):e6678. doi: 10.1097/MD.0000000000006678
  18. Sollaci C, Araújo GCS. Enchondromas of the hand: A 20-year experience. Rev Bras Ortop. 2019;54(6):714–720. doi: 10.1055/s-0039-1697970
  19. Nazarova NZ, Umarova GS, Vaiman M, et al. The distribution of chondromas: Why the hand? Med Hypotheses. 2020;143:110132. doi: 10.1016/j.mehy.2020.110132 EDN: NDVVRE
  20. Zaidi M, Méndez-Ferrer S. Cell biology: tumour stem cells in bone. Nature. 2013;499(7459):414–416. doi: 10.1038/nature12412
  21. Orman O, Adiguzel İF, Sencan A, et al. Comparison of distal radius autograft technique with iliac crest autograft technique in solitary finger enchondromas. Med Bull Sisli Etfal Hosp. 2022;56(3):400–407. doi: 10.14744/SEMB.2022.00483 EDN: XFVEYI
  22. Tordai P, Hoglund M, Lugnegård H. Is the treatment of enchondroma in the hand by simple curettage a rewarding method? J Hand Surg. 1990;15(3):331–334. doi: 10.1016/0266-7681_90_90013-t EDN: XUAHAW
  23. Fernández JMG, López JMM, Mesquida JGM. Encondroma gigante falange distal del pulgar. A propósito de un caso y revisión de la bibliografía. Rev Esp Cir Ortop Traumatol. 2012;56(2):160–163. doi: 10.1016/j.recot.2011.10.008
  24. Ramos-Pascua LR, Barcena-Tricio V, Sanchez Herraez S, et al. Nonsurgical treatment as alternative to surgical treatment in enchondromas of the distal phalanx. Analysis of a series of 11 cases. J Hand Surg. 2018;43(9):870.e1–870.e7. doi: 10.1016/j.jhsa.2018.02.004
  25. Osaka E, Kojima T, Yoshida Y, et al. A bent needle tip during irrigation for enchondroma of the distal phalanx: a new curettage tool. J Int Med Res. 2020;48(3):0300060519892367. doi: 10.1177/0300060519892367
  26. Nanno M, Sawaizumi T, Takai S. Two cases of flexor digitorum profundus avulsion due to enchondroma of the distal phalanx. J Nippon Med Sch. 2012;79(1):79–84. doi: 10.1272/jnms.79.79
  27. Byungsung K, Jae-Hwi N, Woo Jong K, et al. Pathologic mallet fracture of distal phalanx enchondroma: A case report. Medicine. 2020;99(22):e20219. doi: 10.1097/MD.0000000000020219 EDN: KLTIOL
  28. Herget GW, Strohm P, Rottenburger C, et al. Insights into Enchondroma, Enchondromatosis and the risk of secondary Chondrosarcoma. Review of the literature with an emphasis on the clinical behaviour, radiology, malignant transformation and the follow up. Neoplasma. 2014;61(4):365–378. doi: 10.4149/neo_2014_046
  29. Mulligan ME. How to diagnose enchondroma, bone infarct, and chondrosarcoma. Curr Probl Diagn Radiol. 2019;48(3):262–273. doi: 10.1067/j.cpradiol.2018.04.002
  30. Büyükceran İ, Aydın Şimşek Ş, Bayar E, et al. Evaluation of bone and soft tissue tumors of the shoulder girdle. Cureus. 2023;15(9):e46162. doi: 10.7759/cureus.46162 EDN: FXFNGK
  31. Dergavin VA, Halimov AI, Karpenco VY. Current aspects of the diagnosis and treatment of enchondroma and low-grade intraosseous chondrosarcoma of the long bones. P.A. Herzen Journal of Oncology. 2019;8(5):385–393. doi: 10.17116/onkolog20198051385 EDN: ONPUHN
  32. Janzen L, Logan PM, O’Connell JX, et al. Intramedullary chondroid tumors of bone: correlation of abnormal peritumoral marrow and soft-tissue MRI signal with tumor type. Skeletal Radiol. 1997;26(2):100–106. doi: 10.1007/s002560050201 EDN: SXGZET
  33. Fayad LM, Ahlawat S, Khan MS, et al. Chondrosarcomas of the hands and feet: a case series and systematic review of the literature. Eur J Radiol. 2015;84(10):2004–2012. doi: 10.1016/j.ejrad.2015.06.026
  34. Douis H, Parry M, Vaiyapuri S, et al. What are the differentiating clinical and MRI features of enchondromas from low-grade chondrosarcomas? Eur Radiol. 2018;28(1):398–409. doi: 10.1007/s00330-017-4947-0 EDN: FZXNPR
  35. De Coninck T, Jans L, Sys G, et al. Dynamic contrast-enhanced MR imaging for differentiation between enchondroma and chondrosarcoma. Eur Radiol. 2013;23(11):3140–3152. doi: 10.1007/s00330-013-2913-z EDN: FAYLYH
  36. Geirnaerdt MJ, Hogendoorn PC, Bloem JL, et al. Cartilaginous tumors: fast contrast-enhanced MR imaging. Radiology. 2000;214(2):539–546. doi: 10.1148/radiology.214.2.r00fe12539
  37. Bulychev IV, Fedorova AV, Klein MJ, Solovyov YuN. Atlas of orthopedic pathology. Vol. I. Moscow: ABC-press; 2021. 192 p. ISBN: 978-5-6044613-6-5 (In Russ.)
  38. Ferrer-Santacreu EM, Ortiz-Cruz EJ, Díaz-Almirón M, et al. Enchondroma versus chondrosarcoma in long bones of appendicular skeleton: clinical and radiological criteria a followup. J Oncol. 2016;2016:8262079. doi: 10.1155/2016/8262079
  39. Chen X, Yu LJ, Peng HM, et al. Is intralesional resection suitable for central grade 1 chondrosarcoma: A systematic review and updated meta-analysis. Eur J Surg Oncol. 2017;43(9):1718–1726. doi: 10.1016/j.ejso.2017.05.022
  40. Bachoura A, Rice IS, Lubahn AR, et al. The surgical management of hand enchondroma without postcurettage void augmentation: authors’ experience and systematic review. Hand (N Y). 2015;10(3):461–471. doi: 10.1007/s11552-015-9738-y
  41. Teodoreanu RN, Grosu-Bularda A, Liţă FF, et al. Benign cartilaginous tumors of the hand, a five-year retrospective study. Rom J Morphol Embryol. 2022;63(4):625–632. doi: 10.47162/RJME.63.4.04 EDN: QXORUQ
  42. Chika I, Logie CI, Walker EA, et al. Chondrosarcoma: a diagnostic imager’s guide to decision making and patient management. Semin Musculoskelet Radiol. 2013;17(2):101–115. doi: 10.1055/s-0033-1342967
  43. Sullivan CW, Kazley JM, Murtaza H, et al. Team approach: evaluation and management of low-grade cartilaginous lesions. JBJS Rev. 2020;8(1):e0054. doi: 10.2106/JBJS.RVW.19.00054 EDN: SAMQFZ
  44. Jeong W, Kim HJ. Biomarkers of chondrosarcoma. J Clin Pathol. 2018;71(7):579–583. doi: 10.1136/jclinpath-2018-205071
  45. Pansuriya TC, van Eijk R, d’Adamo P, et al. Somatic mosaic IDH1 or IDH2 mutations are associated with enchondroma and spindle cell hemangioma in Ollier disease and Maffucci syndrome. Nat Genet. 2012;43(12):1256–1261. doi: 10.1038/ng.1004
  46. Redgrave N, Nikkhah D, Kang N, et al. Surgical management of enchondromas of the hand: a 12-year experience. J Hand Microsurg. 2021;15(3):188–195. doi: 10.1055/s-0041-1736004 EDN: CDWSOB
  47. Schaller P, Baer W. Operative treatment of enchondromas of the hand: is cancellous bone grafting necessary? Scand J Plast Reconstr Surg Hand Surg. 2009;43(5):279–285. doi: 10.3109/02844310902891570
  48. Ogur HU, Arik A, Kapi E, et al. An analysis of cases presenting with a mass in the hand and an evaluation of treatment methods. Acta Orthop Belg. 2022;88(1):190–197. doi: 10.52628/88.1.24 EDN: YQLOHY
  49. Nazarova NZ, Umarova GS, Vaiman M, et al. The surgical management of the cavity and bone defects in enchondroma cases: A prospective randomized trial. Surg Oncol. 2021;37:101565. doi: 10.1016/j.suronc.2021.101565 EDN: HRHIWS
  50. Altay M, Bayrakci K, Yildiz Y, et al. Secondary chondrosarcoma in cartilage bone tumors: report of 32 patients. J Orthop Sci. 2007;12(5):415–423. doi: 10.1007/s00776-007-1152-z
  51. Subhawong TK, Winn A, Shemesh SS, et al. F-18 FDG PET differentiation of benign from malignant chondroid neoplasms: a systematic review of the literature. Skeletal Radiol. 2017;46(9):1233–1239. doi: 10.1007/s00256-017-2685-7 EDN: CSQOIV
  52. Datta NK, Das KP, Aish PK. Management of the hand tumors. Mymensingh Med J. 2023;32(1):135–143.
  53. Bauer R.D., Lewis M.M., Posner M.A. Treatment of enchondromas of the hand with allograft bone. The Journal of hand surgery. 1988:13(6): 908–916. doi: 10.1016/0363-5023(88)90269-9.
  54. Yercan H, Ozalp T, Coşkunol E, et al. Long-term results of autograft and allograft applications in hand enchondromas. Acta Orthop Traumatol Turc. 2004;38(5):337–342.
  55. Tang C, Chan M, Fok M, et al. Current management of hand enchondroma: a review. Hand Surg. 2015;20(1):191–195. doi: 10.1142/S0218810415300028
  56. Park HY, Joo MW, Choi YH, et al. Simple curettage and allogeneic cancellous bone chip impaction grafting in solitary enchondroma of the short tubular bones of the hand. Sci Rep. 2023;13(1):2081. doi: 10.1038/s41598-023-29130-w EDN: PHODND
  57. Sridhar H, Vijaya M, Clement W, et al. Chondrosarcoma arising in an enchondroma of the metacarpal bone-a case report. J Clin Diagn Res. 2014;8(3):142–143. doi: 10.7860/JCDR/2014/8142.4139
  58. Li Q, Kim J, Kim SY, et al. Early surgical treatment of both tumor and fracture in patients with enchondroma of the hand combined with pathologic fracture. Ann Plast Surg. 2021;87(3):260–264. doi: 10.1097/SAP.0000000000002776 EDN: SVNHZW
  59. Jacobson ME, Ruff ME. Solitary enchondroma of the phalanx. J Hand Surg. 2011;36(11):1845–1847. doi: 10.1016/j.jhsa.2011.05.002
  60. Tache A, Mommaerts MY. Pain management at iliac donor sites after grafting of alveolar clefts. Int J Oral Maxillofac Surg. 2021;50(1):62–69. doi: 10.1016/j.ijom.2021.05.004 EDN: SWVCNP
  61. Bierry G, Kerr DA, Nielsen GP, et al. Enchondromas in children: imaging appearance with pathological correlation. Skeletal Radiol. 2012;41(10):1223–1229. doi: 10.1007/s00256-012-1377-6 EDN: QIFSBH
  62. Yasuda M, Masada K, Takeuchi E. Treatment of enchondroma of the hand with injectable calcium phosphate bone cement. J Hand Surg. 2006;31(1):98–102. doi: 10.1016/j.jhsa.2005.08.017
  63. Alexander L. An unusual case of finger fracture. Cureus. 2021;13(11):e19577. doi: 10.7759/cureus.19577
  64. Figl M, Leixnering M. Retrospective review of outcome after surgical treatment of enchondromas in the hand. Arch Orthop Trauma Surg. 2009;129(6):729–734. doi: 10.1007/s00402-008-0715-6 EDN: ZTQLLY
  65. Lin SY, Huang PJ, Huang HT, et al. An alternative technique for the management of phalangeal enchondromas with pathologic fractures. J Hand Surg. 2013;38(1):104–109. doi: 10.1016/j.jhsa.2012.08.045
  66. Joosten U, Joist A, Frebel T, et al. The use of an in situ curing hydroxyapatite cement as an alternative to bone graft following removal of enchondroma of the hand. J Hand Surg Eur Vol. 2000;25(3):288–291. doi: 10.1054/jhsb.2000.0383
  67. Lu H, Chen Q, Yang H, et al. Enchondroma in the distal phalanx of the finger: an observational study of 34 cases in a single institution. Medicine. 2016;95(38):e4966. doi: 10.1097/MD.0000000000004966
  68. O’Connor MI, Bancroft LW. Benign and malignant cartilage tumors of the hand. Hand Clin. 2004;20(3):317–323. doi: 10.1016/j.hcl.2004.03.019

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
Download
2. Fig. 1. Hasselgren's classification of enchondromas of the hand. I: Tumor type: monocentric (A), polycentric (B), and giant (C); II: Tumor shape: non-expanding (A), expanding/spreading (B); III: Tumor location: central (A), eccentric (B), associated (C). © Orman O. et al., 2022. Distributed under the CC BY-NC 4.0 license. Source: adapted from [DOI: 10.14744/SEMB.2022.00483].

Download (87KB)
Indexing metadata
3. Fig. 2. Enchondroma. Lobules of hyaline cartilage with a thin membrane of fibrous tissue surrounding the lobules. Hematoxylin and eosin stain, magnification ×50. © Academy of Medical Sciences, Romanian Academy Publishing House, Bucharest, 2022. Distributed under the CC BY-NC-SA 4.0 license. Source: adapted from [DOI: 10.47162/RJME.63.4.04].

Download (213KB)
Indexing metadata
4. Fig. 3. A 17-year-old patient with a displaced pathological fracture of the proximal phalanx. © Çapkin S. et al., 2020. Distributed under the CC BY-NC 4.0 license. Source: adapted from [DOI: 10.7759/cureus.7497].

Download (79KB)
Indexing metadata

Copyright (c) 2025 Эко-Вектор

Creative Commons License
This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-NoDerivatives 4.0 International License.
СМИ зарегистрировано Федеральной службой по надзору в сфере связи, информационных технологий и массовых коммуникаций (Роскомнадзор).
Регистрационный номер и дата принятия решения о регистрации СМИ: серия ПИ № ФС77-54261 от 24 мая 2013 г.