Гемангиома большого дуоденального сосочка, осложненная рецидивным кровотечением

Обложка


Цитировать

Полный текст

Аннотация

Описан случай хирургического лечения гемангиомы с редкой локализацией в большом сосочке двенадцатиперстной кишки с дебютом в виде рецидивирующего желудочно-кишечного кровотечения у пациента 60 лет. Клинико-эпидемиологические данные и эндоскопические находки, подозрительные в отношении злокачественного образования фатерова сосочка, определили достаточно агрессивный хирургический подход. После неудачной попытки рентгенэндоваскулярной эмболизации задней панкреатодуоденальной аркады пациенту была выполнена гастропанкреатодуоденальная резекция. Результаты заключительного гистологического исследования оказались неожиданными. В статье обсуждены возможности более точной предоперационной диагностики и тактика хирурга при сомнительных результатах эндоскопической биопсии.

Полный текст

Введение

Гемангиомы тонкой кишки составляют от 5 до 10 % доброкачественных опухолей [1] и около 0,3 % всех опухолей этого отдела желудочно-кишечного тракта (ЖКТ), а гемангиомы с локализацией в двенадцатиперстной кишке встречаются чрезвычайно редко (3,4 % всех гемангиом ЖКТ) [2]. Это доброкачественные сосудистые поражения, которые развиваются вследствие дисэмбриопластических процессов в мезенхиме и представляют собой капиллярные, кавернозные или смешанные по строению структуры подслизистого слоя и слизистых оболочек при локализации в полом органе [3]. Наряду с бессимптомным течением гемангиомы верхних отделов ЖКТ могут проявляться кровотечением, абдоминальными болями и даже инвагинацией кишечника с непроходимостью и перфорацией [1, 3]. Независимо от диагностических возможностей дооперационная дифференциальная диагностика очень сложна [4, 5] и поставить точный диагноз зачастую можно только после гистологического исследования препарата, удаленного во время операции [6].

В связи с редкостью локализации и эпидемиологическими особенностями (дебют в пожилом возрасте) представляем обзор клинического случая гемангиомы фатерова сосочка у пациента 60 лет, мимикрировавшей в периампулярную злокачественную опухоль, осложненной рецидивирующим интралюминальным кровотечением.

Клинический случай

Пациент Д., 60 лет (167 см, 98 кг, ИМТ 35,1 кг/м2), поступил в хирургическое отделение с рецидивом желудочно-кишечного кровотечения с развернутой клинической картиной: мелена, эпигастральные боли, выраженная слабость и головокружение, гипотензия (артериальное давление 90/55 мм рт. ст.). В анамнезе гипертоническая болезнь высокого риска и сахарный диабет 2-го типа (без потребности в инсулине), гемотрансфузия без реакций и осложнений. Пациент не принимал никаких медицинских препаратов за исключением базисной антигипертензивной и сахароснижающей терапии.

На основании клинических проявлений анемического синдрома, анамнеза периодических эпигастральных болей и данных лабораторных исследований (гемоглобин — 66 г/л; протромбиновый индекс — 60 %; активированное частичное тромбопластиновое время — 24 с; международное нормализованное отношение 1,3) проведена гемоплазмотрансфузия, начата противоязвенная и гемостатическая терапия.

Пациент дообследован. При ультразвуковом исследовании живота выявлены умеренная гепатоспленомегалия, признаки хронического панкреатита и вторичных изменений почек. По данным фиброгастродуоденоскопии (рис. 1) в постбульбарном отделе кишки виден гигантский большой дуоденальный сосочек (БДС) с измененной структурой (25 мм в диаметре, до 50 мм в длину), с синюшной поверхностью, участками некроза по всей поверхности. Отмечается кровотечение из множественных участков измененного БДС.

Выполнена биопсия из слизистой БДС № 5 (рис. 2). Участки слизистой с выстилкой высоким железистым эпителием секреторного типа, а также отдельно лежащие небольшие фрагменты эпителия кишечного типа с клетками Панета без подлежащих тканей c признаками клеточного атипизма. Заключение: «Гистологическая картина может наблюдаться при аденокарциноме БДС».

 

Рис. 1. Эндоскопическая картина после начала терапии блокаторами протонной помпы. Изъязвленная опухоль большого дуоденального сосочка с признаками состоявшегося кровотечения

Fig. 1. Endoscopic view of the Vater’s papilla tumor after initiation of treatment with proton pump inhibitors

 

Рис. 2. Биоптат опухоли большого дуоденального сосочка. Окраска гематоксилином и эозином. Увеличение ×40

Fig. 2. Tumor of the major duodenal papilla obtained via endoscopic biopsy at ×40 magnification. H&E

 

Проведен консилиум. С учетом возраста пациента, анамнеза, эндоскопической картины и данных микроскопического исследования биоптатов из опухоли БДС, подозрительных в отношении аденокарциномы, рекомендована эмболизация панкреатодуоденальной артерии как временный гемостаз при подготовке к радикальной операции. В случае рецидива кровотечения показано оперативное лечение. Определение объема вмешательства интраоперационно: при резектабельности — провести панкреатодуоденальную резекцию, при нерезектабельности — ограничиться гемостазом.

Пациенту выполнены брюшная аортография, целиакография, эмболизация задней панкреатодуоденальной аркады. Получен оптимальный ангиографический результат (экстравазации контраста нет).

При эндоскопическом контроле через сутки диагностирован рецидив кровотечения из опухоли БДС. Гемодинамика с тенденцией к гипотензии, уровень гемоглобина — 82 г/л.

Пациенту в экстренном порядке выполнена лапаротомия. При ревизии в проекции головки панкреаса и в просвете двенадцатиперстной кишки пальпируется плотное бугристое образование до 3–4 см в диаметре. Операцию проводили в ночное время, без возможности проведения срочного гистологического исследования, поэтому решение об объеме вмешательства принимали на основании клинических данных и результатов предыдущих исследований. Опухоль была признана резектабельной. Пациенту выполнена гастропанкреатодуоденальная резекция (см. фото органокомплекса на рис. 3).

 

Рис. 3. Макропрепарат. На разрезе опухоль в головке поджелудочной железы

Fig. 3. Specimen section: whitish dense tumor in the head of the pancreas

 

В связи с находками (мягкая культя панкреаса, вирсунгов проток 1 мм в диаметре) избран двухпетлевой вариант реконструкции. Панкреатикофистулоэнтероанастомоз выполнен на короткой петле на дренаже Фелкера. Гепатикоэнтероанастомоз наложен с изолированной по Ру короткой петлей на дренаже Фелкера, проведен позадиободочно. Гастроэнтероанастомоз двухрядный позадиободочный. Межкишечный анастомоз между основной и изолированной петлей. Операция осложнилась кровотечением из воротной вены вследствие трудностей выделения на фоне инфильтративно-воспалительного процесса по задней поверхности головки панкреаса. Общая кровопотеря составила 2 л. Сбор в аппарат Cell-Saver, реинфузия — 1300 мл.

Лечение в отделении реанимации — 3 сут. С положительной клинико-лабораторной динамикой переведен в профильное отделение, где была продолжена комплексная терапия: инфузионная, анальгетическая, профилактика стресс-язв, послеоперационного панкреатита культи (сандостатин в дозе 0,1 мг подкожно 3 раза в сутки), тромбоэмболических и инфекционных осложнений, нутритивная поддержка, уход за дренажами и катетерами.

Течение послеоперационного периода осложнилось длительным парезом ЖКТ (3 нед. назогастральной интубации), формированием подапоневротического абсцесса, послеоперационного гнойного панкреатита культи, неполного наружного желчно-кишечного свища (26-е сутки после операции. Лечение: вскрытие, дренирование абсцесса, герметизация свища катетером Фолея), госпитальной правосторонней пневмонией с аспирацией желчью (28-е сутки после операции. Лечение: санационная бронхоскопия, антибиотикотерапия, кислородная поддержка через вспомогательные режимы ИВЛ), сепсисом с синдромом полиорганной недостаточности (потребовались заместительная почечная терапия, инотропная поддержка). На 41-е сутки после панкреатодуоденальной резекции пациент умер на фоне нарастающих явлений синдрома полиорганной недостаточности.

Результаты гистологии: хронический склерозирующий панкреатит с очагами гнойного воспаления. Гемангиома БДС с кровоизлиянием, лимфангиома головки поджелудочной железы. Порок развития кровеносных сосудов стенки желудка (см. рис. 4).

 

Рис. 4. Фрагмент микропрепаратов панкреатодуоденального комплекса. В большом дуоденальном сосочке склеротические изменения, структуры гемангиомы смешанного типа, выраженные кровоизлияния. Окраска гематоксилином и эозином, увеличение ×200

Fig. 4. Haemangioma located in the papilla of Vater at ×200 magnification. H&E

 

Обсуждение

Гастропанкреатодуоденальная резекция является стандартной лечебной опцией при злокачественных опухолях головки поджелудочной железы и периампулярной зоны и реже выполняется при доброкачественных процессах данной локализации [6]. Гемангиомы с периампулярной локализацией встречаются редко [7, 8] и могут клинически проявляться рецидивирующими болями в верхних отделах живота, тошнотой и рвотой [6], пальпируемыми бессимптомными образованиями, гидронефрозом [9] или, как в представленном случае, манифестировать гастроинтестинальным кровотечением [10]. Рутинный диагностический поиск начинают с общеклинических анализов, ультразвукового исследования органов брюшной полости и забрюшинного пространства и фиброэзофагогастродуоденоскопии, как правило дополняемой биопсией. Однако эти исследования не всегда достаточно информативны, что не позволяет провести точную дооперационную диагностику [6]. Ряд авторов указывает, что диагностическая точность эндоскопии с биопсией составляет 67,3 % [11]. Применяемые для уточнения диагноза контрастная компьютерная томография или магнитно-резонансная томография живота, эндоскопическая ультрасонография и тонкоигольная аспирационная биопсия под ЭУС-навигацией доступны не во всех клиниках, диагностическую точность последнего метода оценивают в ряде исследований в 62–85 % [12]. В связи с этим опухоль БДС, осложненную рецидивными кровотечениями, с дебютом в пожилом возрасте, были все основания считать злокачественной. Отсутствие однозначного гистологического заключения по биоптату опухоли на диагностическом этапе и невозможность проведения экспресс-биопсии интраоперационно побудили выполнить радикальную операцию пациенту с неблагоприятным коморбидным фоном. Массивная кровопотеря во время операции у пожилого, исходно анемизированного пациента с факторами риска, к сожалению, привели через ряд осложнений к неблагоприятному исходу. Несмотря на то что у операции Уиппла по-прежнему высоки показатели послеоперационных осложнений и летальности [13–15], наряду с низкими показателями долгосрочной выживаемости [16, 17], панкреатодуоденальная резекция показана при любых подозрительных опухолеподобных поражениях периампулярной зоны [6]. Неожиданные результаты окончательного гистологического исследования лишь подчеркивают, что в сомнительных случаях дифференциального диагноза хирургический метод остается золотым стандартом [6].

Заключение

Исходя из анализа данного клинического случая, можно сделать вывод о необходимости прогнозирования всех рисков и максимального прекондиционирования пациента перед операцией высокого риска. При неизбежности срочного большого хирургического вмешательства и возможности проведения экспресс-биопсии рекомендуем проводить дуоденотомию, папиллэктомию либо ножевую биопсию опухоли БДС и/или core-биопсию из головки поджелудочной железы.

Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

×

Об авторах

Василиса Юрьевна Райн

БУ ВО Ханты-Мансийская государственная медицинская академия ; БУ "Окружная клиническая больница" г. Ханты-Мансийска

Автор, ответственный за переписку.
Email: raynvu@okbhmao.ru
ORCID iD: 0000-0003-2406-0000
SPIN-код: 9455-8350

аспирант кафедры общей и факультетской хирургии ХМГМА; врач-хирург хирургического отделения № 2 Окружной клинической больницы г. Ханты-Мансийска

Россия, 628011, Ханты-Мансийск, ул. Мира, д. 40; 628012, г. Ханты-Мансийск, ул.Калинина, 40

Владимир Петрович Ионин

БУ ВО Ханты-Мансийская государственная медицинская академия

Email: ionin.55@mail.ru

д.м.н., профессор, заведующий кафедрой общей и факультетской хирургии

Россия, 628011, Ханты-Мансийск, ул. Мира, д. 40

Михаил Александрович Персидский

БУ Окружная клиническая больница г. Ханты-Мансийска

Email: mixajich@mail.ru

врач первой категории патолого-анатомического отделения 

Россия, 628012, г. Ханты-Мансийск, ул.Калинина, 40

Список литературы

  1. Kuo LW, Chuang HW, Chen YC. Small bowel cavernous hemangioma complicated with intussusception: report of an extremely rare case and review of literature. Indian J Surg. 2015;77(Suppl 1):123-124. https://doi.org/10.1007/s12262-014-1194-3.
  2. Watanabe N, Nenohi K, Takeuchi K, et al. A case of duodenal epithelioid hemangioma causing gastrointestinal bleeding. Nihon Shokakibyo Gakkai Zasshi. 2012;109(12):2058-2065.
  3. Hu PF, Chen H, Wang XH, et al. Small intestinal hemangioma: endoscopic or surgical intervention? A case report and review of literature. World J Gastrointest Oncol. 2018;10(12):516-521. https://doi.org/10.4251/wjgo.v10.i12.516.
  4. Talaiezadeh A, Ranjbari N, Bakhtiari M. Pancreatic lymphangioma as a rare pancreatic mass: a case report. Iran J Cancer Prev. 2016;9(1):e3505. https://doi.org/10.17795/ijcp-3505.
  5. Lee HS, Jang JS, Lee S, et al. Diagnostic accuracy of the initial endoscopy for ampullary tumors. Clin Endosc. 2015;48(3):239-246. https://doi.org/10.5946/ce.2015.48.3.239.
  6. Lehwald N, Cupisti K, Baldus SE, et al. Unusual histological findings after partial pancreaticoduodenectomy including benign multicystic mesothelioma, adenomyoma of the ampulla of vater, and undifferentiated carcinoma, sarcomatoid variant: a case series. J Med Case Rep. 2010;4:402. https://doi.org/10.1186/1752-1947-4-402.
  7. Terada T. Pathologic observations of the duodenum in 615 consecutive duodenal specimens: I. benign lesions. Int J Clin Exp Pathol. 2012;5(1):46-51.
  8. Stolte M, Lux G. The duodenum and vater’s papilla: tumors and tumor-like lesions – a clinico-pathologic discussion. Leber Magen Darm. 1983;13(6):227-241.
  9. Fujii M, Saito H, Yoshioka M, Shiode J. Rare case of pancreatic cystic lymphangioma. Intern Med. 2018;57(6):813-817. https://doi.org/10.2169/internalmedicine.9445-17.
  10. Kanaji S, Nakamura T, Nishi M, et al. Laparoscopic partial resection for hemangioma in the third portion of the duodenum. World J Gastroenterol. 2014;20(34):12341-12345. https://doi.org/10.3748/wjg.v20.i34.12341.
  11. Lee HS, Jang JS, Lee S, et al. Diagnostic accuracy of the initial endoscopy for ampullary tumors. Clin Endosc. 2015;48(3):239-246. https://doi.org/10.5946/ce.2015.48.3.239.
  12. Ogura T, Hara K, Hijioka S, et al. Can endoscopic ultrasound-guided fine needle aspiration offer clinical benefit for tumors of the ampulla of vater? – An Initial Study. Endosc Ultrasound. 2012;1(2):84-89. https://doi.org/10.7178/eus.02.006.
  13. Pugalenthi A, Protic M, Gonen M, et al. Postoperative complications and overall survival after pancreaticoduodenectomy for pancreatic ductal adenocarcinoma. J Surg Oncol. 2016;113(2):188-193. https://doi.org/10.1002/jso.24125.
  14. Yang DJ, Xiong JJ, Liu XT, et al. Total pancreatectomy compared with pancreaticoduodenectomy: a systematic review and meta-analysis. Cancer Manag Res. 2019;11:3899-3908. https://doi.org/10.2147/CMAR.S195726.
  15. Lessing Y, Pencovich N, Nevo N, et al. Early reoperation following pancreaticoduodenectomy: impact on morbidity, mortality, and long-term survival. World J Surg Oncol. 2019;17(1):26. https://doi.org/10.1186/s12957-019-1569-9.
  16. Sandini M, Ruscic KJ, Ferrone CR, et al. Intraoperative dexamethasone decreases infectious complications after pancreaticoduodenectomy and is associated with long-term survival in pancreatic cancer. Ann Surg Oncol. 2018;25(13):4020-4026. https://doi.org/10.1245/s10434-018-6827-5.
  17. Chen K, Zhou Y, Jin W, et al. Laparoscopic pancreaticoduodenectomy versus open pancreaticoduodenectomy for pancreatic ductal adenocarcinoma: oncologic outcomes and long-term survival. Surg Endosc. 2019. https://doi.org/10.1007/s00464-019-06968-8.

Дополнительные файлы

Доп. файлы
Действие
1. JATS XML
2. Рис. 1. Эндоскопическая картина после начала терапии блокаторами протонной помпы. Изъязвленная опухоль большого дуоденального сосочка с признаками состоявшегося кровотечения

Скачать (101KB)
3. Рис. 2. Биоптат опухоли большого дуоденального сосочка. Окраска гематоксилином и эозином. Увеличение ×40

Скачать (176KB)
4. Рис. 3. Макропрепарат. На разрезе опухоль в головке поджелудочной железы

Скачать (170KB)
5. Рис. 4. Фрагмент микропрепаратов панкреатодуоденального комплекса. В большом дуоденальном сосочке склеротические изменения, структуры гемангиомы смешанного типа, выраженные кровоизлияния. Окраска гематоксилином и эозином, увеличение ×200

Скачать (430KB)

© Райн В.Ю., Ионин В.П., Персидский М.А., 2020

Creative Commons License
Эта статья доступна по лицензии Creative Commons Attribution 4.0 International License.

СМИ зарегистрировано Федеральной службой по надзору в сфере связи, информационных технологий и массовых коммуникаций (Роскомнадзор).
Регистрационный номер и дата принятия решения о регистрации СМИ: серия ПИ № ФС 77 - 71733 от 08.12.2017.