Problems of diagnosis and treatment of chronic pain syndrome in patients with variants of the structure of peripheral nerves. A series of clinical cases

Al'bert R. Bulatov; Булатов Альберт Ренатович; Tatyana A. Kolesnik; Колесник Татьяна Андреевна; Александра A. Boykova; Бойкова Александра Андреевна; Igor' V. Litvinenko; Литвиненко Игорь Вячеславович; Nikolay V. Tsygan; Цыган Николай Васильевич

doi:10.17816/rmmar615774

Problems of diagnosis and treatment of chronic pain syndrome in patients with variants of the structure of peripheral nerves. A series of clinical cases

Authors: Bulatov A.R.¹, Kolesnik T.A.¹, Boykova А.A.¹, Litvinenko I.V.¹, Tsygan N.V.²
Affiliations:
1. Military Medical Academy
2. Kirov Military Medical Academy
Issue: Vol 42, No 4 (2023)
Pages: 413-420
Section: Case report
URL: https://journals.eco-vector.com/RMMArep/article/view/615774
DOI: https://doi.org/10.17816/rmmar615774
ID: 615774

Cite item

Full Text

Abstract
Full Text
About the authors
References
Supplementary files
Statistics

Abstract

AIM: To assess the presence of variants of the structure of peripheral nerves as possible risk factors for chronic pain syndrome on the example of a series of clinical cases.

MATERIALS AND METHODS: The systematization and analysis of data from domestic and foreign literature on pathophysiology, clinic, diagnosis and treatment of complex regional pain syndrome has been carried out. Research method: system analysis, presentation of a series of clinical cases.

RESULTS: A series of clinical cases is presented. The main risk factors for chronic pain syndrome are presented. The conditions and diseases that need to be differentially diagnosed if complex regional pain syndrome is suspected are systematized: tunnel syndromes (carpal tunnel syndrome), diabetic polyneuropathy, HIV polyneuropathy, postherpetic neuralgia, neurogenic claudication/lumbar stenosis, central post-stroke pain, upper thoracic syndrome apertures.

CONCLUSION: Today, practitioners and neurophysiologists are not sufficiently aware of the existence of interneural anastomoses and features, typical electroneuromyographic signs, as a result of which in most cases the obtained electroneuromyographic data are interpreted erroneously. Variants of the structure of nerves can give an incorrect clinical picture of the condition of peripheral nerves and lead to untimely diagnosis and treatment of chronic pain syndrome, complex regional pain syndrome. Improvements in diagnostic methods, as well as widely introduced high-tech examination methods, in particular electroneuromyography, magnetic resonance imaging and ultrasound, are helping to increase the frequency of detection of abnormalities in the structure of peripheral nerves. In the presented clinical cases, patients had structural variants that gave an incorrect clinical picture of the condition of the peripheral nerves and led to untimely diagnosis and treatment — the development of chronic pain syndrome.

Keywords

chronic pain, CRPS, ENMG, interneural anastomoses, traumatic neuropathy, ultrasound, variants of nerve structure

Full Text

АКТУАЛЬНОСТЬ

Количество пациентов с хронической формой боли постоянно растет, это может быть связано с урбанизацией, увеличением темпа жизни в мегаполисах, физическим бездействием и распространением сопутствующих психических расстройств. Лечение таких пациентов — очень сложная задача. Отсутствуют четкие протоколы лечения пациентов с хронической болью. Одним из наименее изученных и клинически тяжелых вариантов хронической боли является комплексный регионарный болевой синдром (КРБС).

Заболеваемость в европейских странах КРБС I типа составляет 21 на 100 000, КРБС II типа 4 на 100 000 населения, в США — 20,57 на 100 000 населения. Средний возраст пациентов составляет от 40 до 60 лет [1]. Женский пол подвержен развитию КРБС до 4 раз чаще, чем мужской [2].

Переломы или оперативные вмешательства в анамнезе у пациентов с КРБС встречаются в 80–85 % случаев; легкие травмы — в 10 %; спонтанное возникновение болевого синдрома — в 5–10 % случаев [3].

КРБС — хронический болевой синдром, развивающийся после воздействия повреждающего фактора, не ограничивающийся зоной иннервации одного периферического нерва и клинически проявляющийся непропорционально тяжелее воздействующего фактора. Его клинический симптомокомплекс складывается из чувствительных, двигательных и вегетативно-трофических нарушений.

Цель — оценить наличие вариантов строения периферических нервов как возможных факторов риска хронизации болевого синдрома на примере серии клинических случаев.

МАТЕРИАЛЫ И МЕТОДЫ

Проведены систематизация и анализ данных отечественной и зарубежной литературы по патофизиологии, клинике, диагностике и терапии КРБС. Методы исследования: системный анализ, представление серии клинических случаев.

РЕЗУЛЬТАТЫ

По мнению современных исследователей, развитие КРБС связано с нейрогенным воспалительным процессом, вызванным высоким уровнем брадикинина в плазме, повышенным уровнем нейропептидов, высвобождением провоспалительных цитокинов (TNF-α IL-6) [4].

Модель активации тканевых дендритных клеток пятью основными инициирующими факторами [4]:

молекулярные структуры, связанные с повреждением (DAMP), и молекулярные паттерны, ассоциированные с патогенами (PAMP);
тканевая гипоксия;
вегетативная дисфункция;
реакция на стресс;
иммобилизация конечностей

и основными вторичными эффектами, связанными с развитием КРБС:

эндотелиальная дисфункция;
активация микроглии;
центральная сенсибилизация;
аутоиммунные реакции;
дисфункция базальных ганглиев.

КРБС до сих пор не имеет единого четкого патологического объяснения. Неудивительно, что методы терапии этого состояния ограничены по количеству и эффективности. Хотя было выполнено немало исследований по изучению данной патологии, точная этиология ее остается неясной. Предложена новая гипотеза, объясняющая состояние, вызванное четырьмя динамически изменчивыми и взаимодействующими компонентами: повреждение ткани, патологическая обработка боли, вегетативная дисфункция (как периферическая, так и центральная) и иммунная дисфункция, которая в первую очередь включает чрезмерную и патологическую активацию дендритных клеток после повреждения или атрофию [4]. Умеренная пресинаптическая дофаминергическая дисфункция в полосатом теле может быть вовлечена в патогенез КРБС, что может объяснить эффективность агонистов дофаминовых рецепторов, которые, вероятно, обладают нейропротекторным эффектом не только в отношении дофаминовых нейронов.

Кроме того, некоторые авторы отметили роль митохондриальной дисфункции (МД) в хронизации болевого синдрома [5–7].

Примечательно, что потенциально возможным маркером в диагностике и биологической характеристике МД при невропатической боли может стать система инсулиноподобных факторов роста [6–8].

Факторами риска развития КРБС могут быть: травма (независимо от ее степени и тяжести); раневая инфекция; отсутствие подвижности суставов и длительная иммобилизация; наследственная (генетическая) предрасположенность; повреждение нервной системы (инсульт, опухоли, травмы головного мозга) [9].

Факторами риска хронизации первичной боли могут служить анатомические особенности (варианты строения нервно-мышечного и опорно-связочного аппарата), которые препятствуют применению методов диагностики и лечения в полном объеме.

Диагностика КРБС в основном основана на клинической картине. Современные диагностические клинические критерии диагностики КРБС включают наличие 3 из 4 будапештских критериев [10].

Выделяют 2 типа КРБС: КРБС I типа развивается при поражении любой этиологии, о КРБС II типа обычно говорят при развитии синдрома только после повреждения периферического нерва (подтвержденного по данным электронейромиографии или нейровизуализации). Однако варианты строения, особенно нервов верхних конечностей, могут давать неверную картину состояния периферических нервов и приводить к несвоевременной диагностике и лечению (таблица).

Таблица. Дифференциальная диагностика КРБС
Заболевание	Отличие от КРБС
Синдром компрессии нерва (карпальный туннельный синдром)	Как правило, при определенном анатомическом строении нерва Обычно аномальные результаты ЭНМГ Увеличена площадь поперечного сечения нерва по данным ультразвукового исследования (УЗИ)
Диабетическая полиневропатия	В анамнезе сахарный диабет обычно с более длительным патологическим процессом и плохим гликемическим контролем Распределение боли (нарушение чувствительности) по типу «перчаток и чулок (носков)» Симметричное распределение симптомов
ВИЧ полиневропатия	У пациентов с установленным диагнозом ВИЧ Нарушение чувствительности по типу «перчаток и чулок (носков)» Симметричное распределение симптомов Вариант воспалительной демиелинизирующей полиневропатии Лимфоцитарный плеоцитоз Прогрессирующая полирадикулопатия и вариант мононеврита будут свидетельствовать о ЦМВ-инфекции Вариант вегетативной невропатии не включает двигательную и сенсорную дисфункцию и будет связан с нарушением обмена веществ или началом приема новых лекарств Не связано с травмирующим событием
Постгерпетическая невралгия	Ассоциируется с предшествующей болезненной сыпью, изолированной в определенном дерматоме Редко сочетается с отеком, трофическими изменениями, вазомоторная или моторная дисфункция Положительный результат ПЦР на вирус герпеса, в т. ч. Зостера Не связано с травмирующим событием
Нейрогенная хромота/люмбальный стеноз	Боль усиливается при разгибании спины Визуализирующие исследования выявляют спинальный стеноз Отсутствие судомоторной и вазомоторной дисфункции
Центральная постинсультная боль	Как правило, отсутствие вегетативной или вазомоторной дисфункции без трофических изменений
Синдром верхней грудной апертуры	Обычно минимальная аллодиния, гиперестезия, гиперпатия или трофические изменения Рентгенологическое исследование может показать признаки синдрома верхней грудной апертуры — обструкцию или компрессию Провокационные результаты физического осмотра могут усилить боль (тесты Циракса, обратного военного захвата, Райта, Руса, Адсон)
Хроническая воспалительная демиелинизирующая полиневропатия	Жгучая боль с мышечной слабостью Ассоциируется с симметричной арефлексией Можно увидеть в нескольких конечностях Электронейромиография и люмбальная пункция могут помочь в дифференциальной диагностике

Дифференциальный диагноз также проводится с сосудистыми заболеваниями, такими как ишемическая хромота, лимфедема, тромбоз глубоких вен, эритромелалгия; с воспалительными и инфекционными заболеваниями: ревматоидный артрит, целлюлит, подагра, растяжения/деформации/тендинопатии, фибромиалгия; с психологическими синдромами: соматоформное расстройство, синдром Мюнхаузена.

Главные принципы лечения КРБС основаны на: фармакотерапии, эрготерапии, интервенционных методах лечения и психотерапии. А также на индивидуализированном интегрированном междисциплинарном подходе, состоящем в первую очередь из обучения пациентов, реабилитации, психологической и медикаментозной коррекции [12, 13] (рис. 1).

Рис. 1. Тактика лечения КРБС с изменениями [11]

При выраженном болевом синдроме показана локальная инъекционная терапия. Эффективность локальных инъекций значительно повышается при введении стероидных препаратов. Применение медикаментозной терапии направлено на облегчение состояния пациента, купирование его боли или уменьшение ее выраженности, что в конечном итоге позволяет получить пациенту полный курс реабилитации.

Клинические примеры, демонстрирующие варианты строения периферических нервов как фактор хронизации болевого синдрома вследствие несвоевременных диагностики и лечения

№ 1. Пациентка А., 30 лет. Диагноз: «мультиневропатия правого локтевого и срединного нервов с уровня лучезапястного сустава в виде стойких чувствительных расстройств, расстройств трофики, КРБС II типа».

Со слов пациентки, жалобы на выраженную боль в правой кисти отметила после полученной травмы правого лучезапястного сустава в результате резкого рывка при опоре на поручень во время резкого торможения маршрутного такси на светофоре. Она неоднократно проходила стационарное и амбулаторное лечение с незначительным положительным эффектом. Через 4 мес после травмы выполнялась операция: пластика полулунно-ладьевидной связки аутотрансплантантом из сухожилия лучевого сгибателя правой кисти. Болевой синдром отмечался на протяжении около года. При выполнении ЭНМГ данных за поражение моторных и сенсорных волокон срединного и локтевого нервов выявлено не было. ЭНМГ признаки наличия анастомоза Мартина–Грубера 3-го типа. Однако при выполнении УЗИ правого запястного канала на уровне лучезапястного сустава определялась зона посттравматических рубцово-спаечных изменений мягких тканей, через которую проходил правый срединный нерв. В карпальном канале диаметр нервного ствола был неравномерный — в проксимальных отделах размеры нерва 2,8 × 6,0 мм, площадь поперечного сечения 16 мм², в дистальной части — 17 × 75 мм, площадь поперечного сечения 11 мм², внутренняя дифференцированная структура гипоэхогенная, контур эпиневрия четкий, непрерывный (рис. 2).

Рис. 2. а — УЗИ срединного нерва на уровне входа в запястный канал (поперечное сканирование); б — УЗИ правого срединного нерва при поперечном сканировании срединного нерва в карпальном канале

Особенностью данного клинического случая является диссоциация между полученными результатами ЭНМГ и УЗИ срединного нерва, которая могла свидетельствовать о наличии других вариантов строения нервного ствола и иннервации целевых мышц тенера кисти [14].

№ 2. Пациентка Т., 32 года. Диагноз: «травматическая мультиневропатия срединного и лучевого нервов с уровня нижней трети левого предплечья 16.02.2017 г. КРБС II типа. Состояние после невролиза левого срединного и поверхностной ветви левого лучевого нервов 11.06.2017 г.».

Со слов пациентки, получила травму во время катания с горки на ватрушке, во время падения ощутила резкую боль в левом запястье. Проходила лечение с диагнозом: «закрытый перелом дистального отрезка левой лучевой кости со смещением отломков». Проводилась попытка закрытой ручной репозиции перелома. На контрольной рентгенограмме положение отломков неудовлетворительное. Выполнена операция: закрытая репозиция, фиксация левой лучевой кости аппаратом Илизарова (рис. 3). В послеоперационном периоде болевой синдром сохранялся. Через 2 мес выполнена операция: открытая репозиция, остеосинтез левой лучевой кости пластиной. В послеоперационном периоде — невропатия лучевого нерва слева. Длительность болевого синдрома 7 мес.

Рис. 3. а — Внешний вид левой кисти; б — ЭНМГ-параметры проведения электрического импульса по поверхностному лучевому нерву (в пределах возрастной нормы)

В неврологическом статусе пациентки отмечалось нарушение чувствительности по лучевой тыльной поверхности левой кисти в виде гипестезии, однако при проведении ЭНМГ и УЗИ левого лучевого и срединного нервов, а также поверхностного лучевого нерва патологии выявлено не было (рис. 3).

№ 3. Пациент Б. 26 лет. Компрессионно-ишемическая невропатия левого срединного нерва на уровне запястного канала с развитием КРБС II типа. С его слов и согласно медицинской документации, при сдаче нормативов по физической подготовке получил травму левой кисти и левого лучезапястного сустава (краевой перелом левой III пястной кости). Через 3 мес выполнялась операция — удаление костно-хрящевого экзостоза левой кисти. Позднее тенолиз разгибателей левой кисти. Через 2 года после операций на фоне физических нагрузок появилась острая боль высокой интенсивности до 8–9 баллов по ВАШ с последующим сохранением болевого синдрома до 3–4 баллов, не купирующегося приемом нестероидных противовоспалительных препаратов, периодически возникающее чувство онемения 1-го и 2-го пальцев левой кисти. Со слов пациента, принимал трамадол до 1500 мг/сут, прегабалин до 1200 мг/сут, затем габапентин до 3600 мг/сут, выполнялась локальная инъекционная терапия дипроспаном в область левого карпального канала без значимого положительного эффекта. При выполнении ЭНМГ — показатели легкого очагового демиелинизирующего поражения сенсорных волокон левого срединного нерва на уровне лучезапястного сустава. Длительность болевого синдрома 9 мес (рис. 4).

Рис. 4. Пациент Б; а — магнитно-резонансная томография (МРТ) кистей; б — МРТ левой кисти: желтым цветом выделены две порции срединного нерва

При выполнении МРТ кистей данных за патологию периферических нервов выявлено не было. Имелась незначительная гипотрофия мышц тенера левой кисти. При повторном анализе МРТ также было выявлено двуствольное строение срединного нерва (рис. 4).

При выполнении пациенту УЗИ левого срединного нерва: на всем протяжении был нормальной эхоструктуры, за исключением уровня линии лучезапястного сустава, где отмечался участок нерва с умеренно выраженной гипоэхогенной эхоструктурой с неравномерным диаметром нервного ствола, увеличением S сечения нерва до 21 мм² (N — до 11 мм²). В дистальной части карпального канала срединный нерв раздваивается на 2 ствола: медиальную ветвь (S сечения нерва 14 мм²) и латеральную ветвь (S сечения нерва 10 мм²).

У пациента Б. была отмечена диссоциация между данными ЭНМГ (поражение сенсорных волокон левого срединного нерва), данными МРТ (гипотрофия мышц тенера левой кисти), а также результатами УЗИ (двуствольное строение левого срединного нерва), которая привела к несвоевременной диагностике заболевания и хронизации болевого синдрома.

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

Совершенствование методов диагностики, а также широко внедряемые высокотехнологичные методы обследований, в частности ЭНМГ, МРТ и УЗИ, способствуют повышению частоты выявления аномалий строения периферических нервов. В представленных клинических случаях у пациентов имелись варианты строения, которые давали неверную клиническую картину состояния периферических нервов и приводили к несвоевременной диагностике и лечению — развитию хронического болевого синдрома.

На сегодняшний день практические врачи и нейрофизиологи недостаточно осведомлены о существовании межневральных анастомозов и особенностей, типичных ЭНМГ-признаков, вследствие чего в большинстве случаев полученные данные ЭНМГ интерпретируются ошибочно.

ДОПОЛНИТЕЛЬНАЯ ИНФОРМАЦИЯ

Источник финансирования. Финансирование данной работы не проводилось.

Конфликт интересов. Авторы декларируют отсутствие явных и потенциальных конфликтов интересов, связанных с публикацией настоящей статьи.

Этическая экспертиза. Этическая экспертиза не проводилась.

Вклад авторов. Все авторы внесли существенный вклад в проведение исследований и подготовку статьи, прочли и одобрили финальную версию перед публикацией.

About the authors