First experience of ankle joint arthroplasty in a giant cell tumor of the tibial epiphysiometaphysis: case report and literature review

Full Text

Введение. Гигантоклеточная опухоль кости - доброкачественная, локально агрессивная опухоль [1], состоящая из трех типов клеток: мононуклеар- ных гистиоцитов, многоядерных гигантских клеток, схожих по своему строению с остеокластами, и ак- тивно пролиферирующих опухолевых стромаль- ных клеток [2]. Гигантоклеточная опухоль в запад- ных странах составляет 3-8% от всех первичных опухолей костей, но чаще встречается в странах Азии, где на ее долю приходится около 20% кост- ных опухолей [3-5]. Обычно эта опухоль рентгенологически вы- глядит как эксцентричное литическое поражение без признаков кальцификации матрикса с хорошо определяемыми, но не склерозированными кра- ями, которое может распространяться до сустав- ной поверхности [6]. Чаще всего гигантоклеточная опухоль локализуется в длинных костях нижних конечностей, особенно вокруг коленного сустава [7]. Дистальный конец большеберцовой кости пора- жается редко [8]. Клинически гигантоклеточная опухоль проявляется как доброкачественное, но часто агрессивное новообразование с тенденцией к локальному рецидивированию. В зависимости от вида лечения и локальной агрессивности опухоли частота рецидивов может варьировать в широких пределах - от 0 до 75% [4, 9]. Лечение гигантоклеточной опухоли остается сложной и не до конца решенной проблемой, так как нет клинических, рентгенологических или ги- стологических критериев, позволяющих точно про- гнозировать агрессивность, возможность рециди- вирования или метастазирования опухоли [10]. M. Campanacci и соавт. [11] на основании данных лучевых методов исследования разработали клас- сификацию гигантоклеточной опухоли, помогаю- щую в планировании оперативного вмешательства. Она во многом идентична гистологической класси- фикации доброкачественных опухолей костей по Enneking. Согласно Campanacci было предложено выделять три стадии гигантоклеточной опухоли кости: стадия I (латентная) - опухоль хорошо от- граничена, кортикальная пластинка интактна; ста- дия II (активная) - опухоль имеет относитель- но четко определяемые края, но нет рентгенокон- трастной кромки, кортикальный слой истончен и умеренно вздут; стадия III (агрессивная) - края опухоли не определяются, опухоль разрушает кор- тикальную пластинку и распространяется в окру- жающие мягкие ткани. Традиционно гигантоклеточная опухоль ко- сти I-II стадии лечится хирургически путем внутриочагового иссечения (выскабливания) с последующим замещением дефекта цементом (по- лиметилметакрилатом). Однако при этом сохраня- ется относительно высокий риск рецидивов, часто- та которых составляет 15-75% [9]. При агрессивной гигантоклеточной опухоли (стадия III) обычно тре- буется проведение сегментарной резекции и рекон- струкции, иногда с использованием модульного эн- допротеза [3, 12-14]. Ниже представлено описание собственного кли- нического наблюдения пациентки 18 лет с гиганто- клеточной опухолью дистального конца больше- берцовой кости (стадия III по Campanacci), которой в нашем отделении выполнено эндопротезирование голеностопного сустава индивидуальным онколо- гическим протезом. П а ц и е н т к а С . , 18 лет, поступила в отделение в ав- густе 2012 г. с жалобами на интенсивные боли в области правого голеностопного сустава, усиливающиеся при фи- зической нагрузке, которые беспокоили ее более двух лет. Местно определялась выраженная припухлость в нижней трети правой голени по наружной поверхности размера- ми 8×6 см, при пальпации костной плотности, безболез- ненное. На момент поступления пациентка передвигалась самостоятельно, без средств дополнительной опоры, от- мечалось прихрамывание на правую нижнюю конечность; объем движений не ограничен, нарушений перифериче- ского кровотока, неврологических проявлений выявлено не было. Из анамнеза известно, что пациентка после появление болей обратилась за помощью к ортопеду по месту житель- ства, где после дообследования (включая выполнение от- крытой биопсии) установлен диагноз: гигантоклеточная опухоль правой большеберцовой кости. В 2010 г. с данным диагнозом пациентка оперирована в одной из зарубежных клиник, где ей выполнено оперативное вмешательство в объеме трепанации кости, удаления патологического очага с замещением полученного дефекта аллопластическим ма- териалом. На протяжении полутора лет после выполненной операции пациентку ничего не беспокоило, однако в фев- рале 2012 г. она отметила возобновление болей в области операции, которые постепенно прогрессировали, что по- служило причиной обращения пациентки за специализиро- ванной помощью в ЦИТО. При поступлении выполнена рентгенография правого голеностопного сустава на протяжении в двух проекциях (рис. 1, а). В проекции дистального отдела большеберцо- вой кости визулизировался неоднородный ячеистый остео- литический патологический очаг. Кортикальный слой кости истончен, вздут, местами не прослеживался, отмечен мяг- котканный компонент. При КТ-исследовании правого голе- ностопного сустава (рис. 1, б) определялись деформация и увеличение объема дистальных отделов дистального метаэпифиза правой большеберцовой кости вместе с ме- диальной лодыжкой за счет умеренного вздутия с замеще- нием костной ткани очагом остеолитической деструкции размерами 34×44×48 мм, неоднородным по структуре за счет многочисленных костных перегородок в латеральных отделах очага, имеющим фестончатые четкие контуры с плотностными показателями от 40 до 90 Н. Корковый слой над очагом деструкции неравномерно резко истончен по суставной и передней поверхностям; частично разрушен с выходом мягкотканного компонента, местами отчетливо не прослеживается. По результатам проведенных исследо- ваний заподозрена гигантоклеточная опухоль дистального суставного конца правой большеберцовой кости. В связи с утерей пациенткой гистологических препаратов опухоли от первой операции с целью верификации диагноза принято решение о выполнении открытой биопсии патологическо- го очага. По результатам исследования гистологических препаратов сделано заключение: картина агрессивной ги- гантоклеточной опухоли большеберцовой кости с разруше- нием кортикальной и субхондральной костных пластинок (стадия III по Enneking). Учитывая диагноз, разрушение дистального метаэпи- физа большеберцовой кости с наличием мягкотканного компонента и прорастанием опухоли в суставной гиалино- вый хрящ, принято решение о проведении сегментарной резекции дистального отдела правой большеберцовой ко- сти с замещением пострезекционного дефекта индивиду- альным онкологическим эндопротезом. В Великобритании был заказан индивидуальный он- кологический эндопротез голеностопного сустава фирмы «Stanmore Implants Worldwide Ltd© (рис. 2). Качественные особенности эндопротеза. Эндопротез онкологический, для замещения нижней трети большебер- цовой кости состоит из: • таранного компонента цементной фиксации, изготов- ленного из CoCr сплава, имеющего форму цилиндрическо- го сектора с центральным ребром и двумя выступами на внутренней поверхности. Наружная поверхность полиро- ванная. Размеры с учетом размера таранной кости; • большеберцового компонента, в состав которого входят: • цементируемая ножка из титанового сплава длиной 120 мм и конусностью ø11/ ø9,5 мм, • муфта с гидроксиапатитовым покрытием, по на- ружной поверхности имеющая концентрические и про- дольные бороздки (это обеспечивает в первую оче- редь достижение быстрой костной интеграции вновь образованного экстракортикального костного соеди- нения, а во вторую - соединение кости на макроуров- не с помощью костной ткани, которая «проходит» че- рез бороздки), • замещающая часть длиной 80 мм, внутри которой располагается вкладыш из высокомолекулярного поли- этилена. Большеберцовый компонент имеет TiN (титаннитрит- ное) защитное покрытие, наносимое методом PVD (physical vapour deposition). Благодаря однородному, твердому слою, нанесенному на имплантаты, происходит выравни- вание (сглаживание) выступающих на этой поверхности не- ровностей, что способствует повышению износостойкости материала и снижению воздействия агрессивной среды. Ход операции. Разрезом по передней поверхности правой голени в нижней трети с переходом на стопу длиной 20 см тупо и остро осуществлен доступ к большеберцовой кости. Произведена резекция дистального конца правой большеберцовой кости с патологическим очагом на про- тяжении 8 см (рис. 3). Затем выполнена остеотомия мало- берцовой кости на уровне нижней и средней третей. В ране визуализирована таранная кость, суставная поверхность обработана долотами и фрезами, суставной хрящ удален. На поверхности кости при помощи высокооборотной фре- зы сделаны пазы для таранного компонента эндопротеза. После примерки и точного моделирования ложа таранный компонент фиксирован на кости при помощи костного це- мента с антибиотиком. Канал большеберцовой кости об- работан развертками, в канал при помощи «пистолета» введен костный цемент с антибиотиком, установлен ти- биальный компонент. Далее установлен полиэтиленовый вкладыш, который фиксирован к тибиальному компоненту цементом с антибиотиком. Компоненты эндопротеза со- вмещены, объем движений удовлетворительный (рис. 4). Выполнен остеосинтез малоберцовой кости спицей (рис. 5). Рана промыта растворами антисептиков, установ- лен трубчатый дренаж, рана послойно ушита. Конечность фиксирована гипсовой лонгетой. В резецированном дистальном метаэпифизе больше- берцовой кости определялась опухоль темно-бурого цвета с желтыми включениями и отдельными микрокистами, раз- меры опухоли 34×44×48 мм. При микроскопическом исследовании обнаружена опухоль с плотно расположенными клеточными элемента- ми, представленными многочисленными многоядерными гигантскими остеокластоподобными клетками, распо- ложенными среди большой популяции мононуклеарных клеток (рис. 6, а). Мононуклеарные клетки преимуще- ственно округлой, овальной или полигональной формы, встречались локальные скопления клеток веретеновид- ной формы. В этих клетках определялись относительно гиперхромные ядра с одним или двумя ядрышками, узкий ободок цитоплазмы. Выявлялись митотически делящи- еся мононуклеарные клетки, однако атипичных митозов не было. Гигантские многоядерные остеокластоподоб- ные клетки относительно полиморфны и содержали пре- имущественно от 15-20 до 80-100 ядер, имеющих значи- тельное сходство с ядрами мононуклеарных клеток. Также встречались остеокластоподобные клетки с двумя и тремя ядрами. Цитоплазма части многоядерных клеток вакуоли- зирована. Признаков продукции межклеточного матрикса не обнаружено. В отдельных участках опухоли выявлялись геморрагии и микронекрозы. Отмечался инфильтратив- ный рост опухоли среди костных трабекул губчатой кости и по канальцам кортикальной пластинки с рарефикацией и разрушением последней. Клетки опухоли также разру- шали субхондральную костную пластинку и врастали в су- ставной хрящ (рис. 6, б). С учетом данных методов лучевой диагностики гисто- логическое заключение было следующим: агрессивная ги- гантоклеточная опухоль большеберцовой кости с разруше- нием кортикальной и субхондральной костной пластинки, прорастанием в суставной гиалиновый хрящ и прилежащие мягкие ткани (стадия III по Enneking). Дифференциальную диагностику проводили с «бурой» опухолью гиперпаратиреоза, аневризмальной кистой ко- сти, остеосаркомой с обильным содержанием остеокла- стоподобных клеток, хондробластомой и фибросаркомой кости. Послеоперационный период протекал гладко, раны зажили первичным натяжением. Правая стопа на протя- жении 8 нед была фиксирована задней лонгетой, после ее снятия проводилась ЛФК с разработкой движений в правом голеностопном суставе, разрешена нагрузка на конечность. На контрольных осмотрах через 1,5 и 4 года (рис. 7) па- циентка жалоб не предъявляла, объем движений удовлет- ворительный, клинических и рентгенологических данных за рецидив не получено, компоненты эндопротеза стабильны. оБСУждение Гигантоклеточная опухоль кости, одна из наи- более спорных и дискуссионных, является добро- качественной опухолью с потенциалом агрессивно- го течения. Несмотря на то что по происхождению она является доброкачественной, в 1-3% случаев опухоль способна метастазировать в легкие [3, 15]. Гигантоклеточная опухоль обычно поражает мета- эпифизы длинных костей, причем наиболее часто обнаруживается в проксимальном отделе больше- берцовой кости, дистальных метаэпифизах бедрен- ной и лучевой костей. Более 50% гигантоклеточных опухолей развивается в костях конечностей, в об- ласти коленного сустава [5, 7, 16]. Опухоль, как пра- вило, диагностируется в возрасте 20-40 лет и очень редко встречается в костях незрелого скелета [16, 17]. Клинические проявления включают боль, отек, выпот в суставах и ограничение движений. Хирургическая резекция является универ- сальным стандартом лечения гигантоклеточной опухоли кости, направленным на предотвраще- ние развития рецидивов, метастазов и сохранение функции пораженной конечности. Варианты лече- ния опухоли включают внутриочаговое иссечение опухоли (кюретаж), экстенсивный кюретаж (кю- ретаж, сочетаемый с адъювантами, такими как ис- пользование высокоскоростной фрезы, обработка костной полости фенолом, жидким азотом, запол- нение костного дефекта метилметакрилатом) или сегментарную резекцию [18]. В связи с тем что гигантоклеточная опухоль яв- ляется доброкачественной и в большинстве случа- ев локализуется вблизи сустава, ряд авторов [5, 19] предпочитает внутриочаговое иссечение опухоли, что сохраняет анатомию кости в области резек- ции [18]. Данный вид операции обеспечивает сохра- нение функции вблизи расположенного сустава, однако характеризуется высокой частотой рециди- вов - от 10 до 75% [3, 4, 20, 21]. Анализ результа- тов лечения 621 пациента с гигантоклеточной опу- холью кости в области коленного сустава показал, что при проведении внутриочагового иссечения опухоли рецидивы развивались в 56,1% случаев [5]. Различными исследователями показано, что ча- стота развития рецидивов зависит как от агрессив- ности опухоли, так и от вида хирургической опе- рации. Так, рецидивы гигантоклеточной опухоли развиваются в 27-65% случаев после изолирован- ного кюретажа [20], в 12-27% - после экстенсивно- го кюретажа [22] и в 0-12% случаев при проведении сегментарной резекции [21]. В группе из 410 боль- ных с гигантоклеточной опухолью длинных костей в области коленного сустава рецидивы развива- лись в 53,4% случаев при внутриочаговом кюрета- же и в 4,9% случаев при проведении сегментарной резекции [3], т. е. последняя обеспечивала сниже- ние числа рецидивов по сравнению с кюретажем в 11,1 раза! Изучение группы из 47 больных с гиган- токлеточной опухолью кости различной локализа- ции показало, что локальные рецидивы развива- лись в 75% случаев (28 пациентов) после кюретажа, в 50% случаев после проведения экстенсивного кюретажа и отсутствовали после сегментарной ре- зекции. При этом в стадии I (n=3) рецидивов не было, в стадии II (n=34) рецидивы наблюдались в 53% случаев, в стадии III (n=10) - в 70% [9]. Анализ группы из 23 больных с гигантоклеточной опухо- лью кости показал, что при проведении кюретажа у 15 пациентов (преимущественно стадия II) рециди- вы развивались в 8,7% случаев, а после сегментар- ной резекции (n=8; преимущественно стадия III) рецидивов не было [23]. По результатам анализа эффективности кюре- тажа у больных с гигантоклеточной опухолью кости было установлено, что с увеличением агрессивно- сти опухоли закономерно растет частота рециди- вирования после операции, которая в латентной стадии составляет 7%, в активной стадии - 26%, в агрессивной стадии - уже 41% [19]. Адекватность оперативного лечения пациен- тов с гигантоклеточной опухолью кости зависит от распространенности и агрессивности опухоли. Сохранные операции в виде внутриочаговой экс- цизии или краевой резекции с электрокоагуляци- ей и аллопластикой выполняются при опухолях стадии I или II по Campanacci [11], т. е. при неболь- ших размерах опухоли без нарушения целостно- сти кортикальной пластинки и суставного хряща [4, 13, 24]. При интенсивном разрушении корти- кальной пластинки, выраженном мягкотканном компоненте, рецидивах опухоли или разрушении суставного хряща и невозможности сохранить су- став, т. е. при опухолях стадии III, осуществляется сегментарная резекция суставного конца с рекон- струкцией дефекта [3, 4, 13, 14, 18, 19, 23]. Вопрос о лучшем методе реконструкции костного дефекта после сегментарной резекции дистального конца большеберцовой кости остается дискутабельным. Учитывая особенности анатомии и биомеханики го- леностопного сустава, выполнение реконструктив- ных операций в данной области всегда сопряжено с большими трудностями. В большинстве случаев применяется артродез или артропластика с ис- пользованием модульных или индивидуальных эн- допротезов [25, 26]. До недавнего времени оптимальным способом реконструкции являлся артродез голеностопного сустава [27], однако выполнение артродезирова- ния требует длительной иммобилизации, нередко - проведения нескольких операций для достиже- ния консолидации и стабильности голеностопного сустава. В послеоперационном периоде отсутству- ют движения в голеностопном суставе, что вы- зывает функциональные нарушения в суставах среднего и переднего отделов стопы [25, 28]. Кроме того, артродез с биологической реконструкцией аутокостью или аллокостью ассоциируется с вы- соким риском несращения имплантатов с костью, развития переломов, инфекционно-воспалитель- ных осложнений [26]. Эндопротезирование дистального конца боль- шеберцовой кости и голеностопного сустава после резекции опухоли является альтернативой ампу- тации или артродезированию. Эндопротезирование обеспечивает немедленную стабильность, раннюю мобилизацию и нагрузку на стопу, позволяет до- стичь быстрого функционального восстановления и сохранения движений в голеностопном суставе [15]. Осложнениями эндопротезирования голеностопно- го сустава являются: инфицирование области им- плантации эндопротеза, нестабильность и поломка компонентов эндопротеза, перипротезные перело- мы [26, 28, 29]. Поражение злокачественной или агрессивной доброкачественной опухолью дистального конца большеберцовой кости встречается редко, в связи с чем имеется очень небольшое число работ, по- священных эндопротезированию голеностопного сустава после резекции дистального конца боль- шеберцовой кости, пораженной опухолью [25, 26, 28, 30, 31]. Хорошие функциональные результаты были получены после резекции опухоли (двое боль- ных с остеосаркомами, по одному больному с сар- комой Юинга, лейомиосаркомой и гигантоклеточ- ной опухолью) и эндопротезирования дистального конца большеберцовой кости у 5 больных, отка- завшихся от ампутации [30]. Удовлетворительные результаты отмечены у 5 пациентов после резек- ции и замещения эндопротезом злокачественных (4 остеосаркомы, 1 паростальная остеосаркома) или агрессивной доброкачественной (1 рецидивирую- щая гигантоклеточная опухоль кости) опухоли дис- тального конца большеберцовой или малоберцовой кости [31]. Были оценены онкологические и функ- циональные результаты после резекции остеосар- ком (стадия II B по Enneking) и эндопротезирования дистального конца большеберцовой кости в группе больных из 6 пациентов. У 3 больных были получе- ны хорошие результаты, у трех других пациентов, с большим мягкотканным компонентом опухоли, в связи с развитием местных рецидивов (2 пациента) или выраженного воспалительного процесса (1 па- циент) была произведена ампутация [25]. Метод эндопротезирования дистального конца большеберцовой кости и голеностопного сустава после резекции опухоли пока используется редко, и долгосрочные результаты данного метода лече- ния изучены недостаточно. Заключение. В представленном клиническом наблюдении пациентки с агрессивным течением гигантоклеточной опухоли, сопровождающимся интенсивным разрушением кортикальной пла- стинки с выраженным мягкотканным компонентом, прорастанием опухоли в суставной хрящ и невоз- можностью сохранить сустав, продемонстрирована возможность успешного проведения сегментарной резекции дистального суставного конца больше- берцовой кости с реконструкцией дефекта индиви- дуальным онкологическим эндопротезом. С целью совершенствования методики эндопротезирования при опухолях такой локализации необходимы до- полнительные исследования с участием большего числа пациентов и долгосрочным наблюдением.

About the authors

A. I Snetkov

N.N. Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopaedics

Moscow, Russia

G. N Berchenko

N.N. Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopaedics

Moscow, Russia

Anton R. Frantov

N.N. Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopaedics

Email: cito11otd@gmail.com
сand. med. sci., senior scientific worker, department of children orthopaedics Moscow, Russia

S. Yu Batrakov

N.N. Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopaedics

Moscow, Russia

R. S Kotlyarov

N.N. Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopaedics

Moscow, Russia

I. M Kravets

N.N. Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopaedics

Moscow, Russia

References

Supplementary files